鸟分枝杆菌致干性胸膜炎并发孤立性肺结节一例
抽象的
表现为孤立性肺结节 (MAC-SPN) 的鸟分枝杆菌复合体 (MAC) 肺病通常无症状,在中老年中更为常见,并且与肺癌或结核瘤相似。我们在此报告一例免疫功能正常的青年患者 MAC-SPN 病例,该患者表现为持续性胸痛和亚急性进展性结节,伴有高强度 18F-氟脱氧葡萄糖摄取。切除标本的组织学检查显示胸膜炎,这是 MAC-SPN 的罕见表现。
一名 36 岁的日本男性患者出现胸痛和亚急性进展性肺结节。正电子发射断层扫描-计算机断层扫描显示结节内有高强度的 18F-氟脱氧葡萄糖摄取。由于患者持续胸痛和亚急性进展性结节,采用电视辅助胸腔镜手术进行楔形切除术。组织学检查显示上皮样肉芽肿和胸膜炎,肺组织培养显示分枝杆菌阳性,鉴定为鸟分枝杆菌。
这是首次报告 MAC-SPN 伴有持续性胸痛,这表明在孤立性肺结节的鉴别诊断中应考虑 MAC,即使对于出现持续性胸痛的患者也是如此。与本病例一样,使用电视辅助胸腔镜手术切除是诊断和治疗可能为恶性的 MAC-SPN 的合理方法,尤其是因为 MAC 可以通过切除的肺组织培养和组织学确认来诊断。
介绍
鸟分枝杆菌复合体 (MAC) 肺病通常表现为上叶纤维空洞或结节性支气管扩张性肺部疾病,偶尔表现为孤立性肺结节 (MAC-SPN) [1]。MAC-SPN 通常无症状,在中老年中更为常见,与肺癌或结核瘤相似 [2–4]。我们报告了一例免疫功能正常的青年患者 MAC-SPN 病例,该患者表现为持续性胸痛和亚急性进展性结节,伴有高强度 18F-氟脱氧葡萄糖 (FDG) 摄取。切除标本的组织学检查显示胸膜炎,这是 MAC-SPN 的罕见表现。
病例介绍
一名 36 岁的日本男性因持续胸痛和亚急性进行性肺结节被转诊至我院。转诊至我院前四周,他开始出现胸痛,吸气时疼痛加剧。第二天,他到一家私立医院就诊。他没有非结核病或肺部疾病的家族或个人病史。胸部计算机断层扫描 (CT) 显示左下叶周围有一个形状不规则的孤立性结节,伴有微钙化和胸膜凹陷。初次就诊后 2 周的随访预约中,CT 扫描显示结节增大(图 1a、b)。为了诊断亚急性进行性肺结节,在私立医院进行了 CT 引导下的肺活检。活检标本的组织学检查显示肉芽肿性炎症,细胞大小不一,呈非典型性。一周后,患者被转诊至我院。虽然我们试图弄清异常细胞的来源并排除恶性肿瘤,但标本量不足以进行进一步研究。
图 1
胸部计算机断层扫描。a胸部计算机断层扫描显示左下叶周围有一个不规则形状的孤立性结节,伴有微钙化(箭头)和胸膜凹陷。b2周后,结节增大,周围出现毛玻璃影
患者自述无吸烟史、无出国旅行史、无吃螃蟹、猪、鹿肉史、无与活动性肺结核患者接触史。生命体征、意识等体格检查结果正常。淋巴细胞计数、C反应蛋白、降钙素原、丙种球蛋白、肿瘤标志物、抗中性粒细胞胞浆抗体、抗HIV抗体、β-D-葡聚糖、曲霉抗原、隐球菌抗原、干扰素-γ释放试验(T-SPOT.TB®)、抗卫氏并殖吸虫或宫崎并殖吸虫抗体等实验室检查数据均未发现异常。转诊2周后,正电子发射断层扫描(PET)-CT显示结节内FDG摄取强烈,最大标准摄取值(SUV)为13.94(图2)。
图 2
胸部正电子发射断层扫描-计算机断层扫描。正电子发射断层扫描-计算机断层扫描显示结节阴影中 18F-氟脱氧葡萄糖摄取强烈,最大标准摄取值为 13.9
由于他连续的胸痛和渐进的结节,无法使用CT引导的肺活检来诊断,通过视频辅助的胸腔镜手术切除楔形,在左下叶是在左下进行的。切除的肺组织是阴性的,最初是根据组织学检查的结果诊断出的结核病。时期鉴定出鸟类aviumvia dna-DNA杂交。他的胸痛几乎同时消失。抗干扰素-γ自身抗体呈阴性。我们计划在这些不良反应消退后开始抗MAC化疗(利福平、乙胺丁醇和克拉霉素),为此患者正在接受密切监测。
图 3
肺部照片和显微照片。a切除的肺部横断面标本照片显示肉芽肿伴有干酪性坏死(箭头)和胸膜炎(箭头)。b显微照片显示脏层胸膜上的胸膜炎(圆圈;条 500 μm),显示肉芽肿性浸润。c-d显微照片显示上皮样肉芽肿伴有坏死和钙化(箭头)(C;条 250 μm,D;条 25 μm)
讨论
据我们所知,这是第一份关于以持续性胸痛为表现并由组织学证实的胸膜炎引起的 MAC-SPN 的报告。自 1981 年 Gribetzet 等人报告第一例病例系列 [1] 以来,已报告了 45 例 MAC-SPN 病例:33 例来自东亚 [2–10],12 例来自美国 [1]。MAC-SPN 通常影响中老年(中位数 = 63 岁;范围:37–81 岁)男性和女性。大多数病例是通过胸部影像学诊断的,患者通常无症状;然而,偶尔也会报告咳嗽、痰和咯血等呼吸道症状。相比之下,我们的患者更年轻,除了持续性胸痛外没有其他呼吸道症状,而持续性胸痛是由 M. avium 引起的组织学证实的无胸腔积液的胸膜炎(所谓的“干性胸膜炎”)引起的。一份报告称,16 例伴有胸腔积液的 MAC(非 MAC-SPN)胸膜炎患者中,有一名患者比本例患者更年轻 [11]。MAC-SPN 的发病因素尚不清楚。文献中,只有 7 例与潜在肺部疾病有关(4 例患有陈旧性结核病,2 例患有肺癌,1 例患有肺气肿),并且没有患者免疫功能低下或有 MAC 肺病家族史。然而,鉴于最近的研究表明遗传或家族易感性对 MAC 肺病的重要性 [12,13],有必要进一步研究以评估 MAC-SPN 宿主因素。
在本病例中,在确诊 MAC-SPN 之前,肺癌和结核瘤已被纳入 SPN 的鉴别诊断。在涉及 SPN 的病例中,区分 MAC 与结核瘤非常困难。在一项关于 26 例结核瘤患者和 15 例 MAC-SPN 患者的报告中 [8],其中 10 例 MAC-SPN 患者最初诊断为结核瘤并接受抗结核药物治疗。MAC-SPN 患者年龄较大,PET 最大 SUV 高于结核瘤患者。在 9 例表现为 SPN 的非结核分枝杆菌 (NTM) 病例中 [7–9],FDG-PET 上的平均最大 SUV 为 8.6(范围:4.4–13.2)。因此,本病例的最大 SUV(13.9)高于既往报告的平均值。排除肺癌时应格外谨慎,因为有报道称肺癌和 MAC 肺病共存 [2,14]。据报道,FDG-PET 可用于评估 NTM 肺病患者的疾病活动性和监测治疗反应 [15],这表明 MAC-SPN 的