电针是全身麻醉经口插管后治疗塔皮亚综合征的有效方法：病例报告和文献综述
抽象的
塔皮亚综合征是全身麻醉下气道操作的罕见并发症。经口插管时迷走神经 (X) 和舌下神经 (XII) 受伤是该病的主要原因。典型症状包括声音嘶哑、构音障碍、吞咽困难、舌肌萎缩和舌头向患侧偏斜。我们报告了一例使用电针治疗以加速恢复过程的塔皮亚综合征病例，并根据先前的研究讨论了我们的发现背后的潜在机制。
在本报告中，我们描述了一名 57 岁的中国男性，他在全身麻醉和经口插管下进行开颅血肿清除术后患上 Tapia 综合征。经过 52 天的电针治疗以及标准吞咽训练，患者的吞咽和言语功能得到明显改善。
电针疗法对治疗塔皮亚综合征有效且安全。与常规吞咽康复相结合可缩短康复时间。
背景
塔皮亚综合征于 1904 年由西班牙耳鼻喉科医师安东尼奥·加西亚·塔皮亚 (Antonio Garcia Tapia) 首次描述，是一种经口插管引起的气道操作的罕见并发症。该综合征的根本原因是脑神经损伤，具体而言，是经口插管过程中的拉伸和压迫导致迷走神经 (X) 和舌下神经 (XII) 受损 [1]。塔皮亚综合征的典型症状与脑神经 X 和 XII 麻痹有关，包括声音嘶哑、构音障碍、吞咽困难、舌肌萎缩和舌头运动困难 [2]。在查阅文献时，我们发现超过一半的患者有鼻整形术或鼻中隔整形术的临床病史，并且大多数这些病例都存在经口插管 [3]。因此，接受经口插管的外科手术患者容易发生 Tapia 综合征。一般认为神经麻痹是暂时的，损伤的神经可以逐渐恢复，但如果不积极干预，容易发生吸入性肺炎、营养不良等并发症，延缓康复进度。Tapia 综合征尚无既定的治疗方案，常用的治疗方式为药物治疗和康复治疗：常规用药为短疗程皮质类固醇（模式一：静脉注射泼尼松龙 20 mg/d，连用 3 d，口服皮质类固醇 5 mg/d，连用 10 d；模式二：口服泼尼松龙 60 mg/d，14 d 逐渐减量）和维生素 B 复合物[4]，以规范的吞咽训练为主要康复方法[5]。即使采取这些积极的干预措施，通常也需要长达 4-6 个月的时间才能恢复神经功能 [6]。
近年来，电针疗法在治疗周围神经损伤（PNI）方面显示出良好的疗效，如贝尔氏麻痹症[7]、糖尿病性周围神经病变[8]、化疗引起的周围神经病变[9]等。然而，此前尚未有关于电针疗法应用于 Tapia 综合征的研究报道。在我们的研究中，除了常规吞咽康复治疗外，患者还接受了电针治疗，令人惊讶的是，他的康复过程缩短至 52 天。
病例介绍
一名 57 岁的中国男性因脑动脉瘤破裂而出现自发性蛛网膜下腔出血，在全身麻醉和经口插管下接受了开颅血肿清除术。手术期间没有吞咽或说话问题。不幸的是，患者在手术后出现了构音障碍、吞咽困难和舌头运动困难。
于是我们对其进行了详细的神经系统检查，除了上述症状外，还发现了与脑神经损伤相关的症状，如咽反射减弱、舌向患侧偏斜、舌肌萎缩等。进一步进行了评估和影像学检查，功能性经口摄入量表（FOIS）评分为2级[10]。视频吞咽研究（VFSS）显示，患者饮入3 ml稀薄液体时，造影剂漏入喉前庭，经声门进入气管（图1A）。Rosenbek漏出/误吸量表评分为8级，为最差级别。患者饮入3 ml中浓半流体时，未启动有效吞咽，会厌谷有大量残留。通过电子喉镜检查时，我们注意到双侧声带麻痹（图2A）。所有这些观察都表明迷走神经和舌下神经已经受伤。因此，我们认为脑干内或脑干附近可能有病变导致神经损伤。但核磁共振成像（MRI）显示没有脑干病变（图3A），术后出现的症状无法用左额叶软化和硬膜下血肿（图3B）解释。由于症状和X线结果不一致，我们决定再次分析这个罕见病例。当我们回顾临床病史时，我们注意到手术是在全身麻醉和经口插管下进行的，因此经口插管和神经损伤之间可能有联系。在咨询耳鼻喉（ENT）和麻醉科后，我们排除了杓状软骨脱位和暴力插管。随后我们发现这些症状与Tapia综合征有相似之处，因此我们将该病例的特征与Tapia综合征的诊断标准进行对比。首先，从病史来看，Tapia综合征大多数病例是在全麻经口插管下进行手术治疗后发生的，本例患者在出现这些症状之前，曾在全麻经口插管下进行开颅血肿清除术。其次，患者的症状包括舌运动困难、单侧舌瘫痪、舌萎缩，以及声音嘶哑和吞咽困难，与所描述的Tapia综合征症状相符。第三，完整的神经系统检查显示患者有脑神经损伤，结合MRI结果，我们排除了脑干病变，因此这些症状很可能是由周围神经损伤引起的。由此，我们诊断为Tapia综合征。
图 1
吞咽荧光透视研究 (VFSS)。A患者饮用 3 毫升稀薄液体时发生吸入。（治疗前，箭头，左）。B患者饮用 3 毫升稀薄液体时出现少量泄漏。（治疗 2 周后，箭头，中间）。C患者饮用 3 毫升稀薄液体时未发生泄漏或吸入。（治疗 52 天后，箭头，右）
图 2
电子喉镜。A双侧声带麻痹（治疗前，箭头，左）。B声带可以闭合（治疗后，箭头，右）
图 3
磁共振成像。A脑干无病变（箭头，左）。B症状无法用左额叶软化和硬膜下血肿解释（箭头，右）
我们立即为患者制定了详细的康复治疗方案。在之前对Tapia综合征的研究中，仅采用标准的吞咽训练作为康复治疗，虽然有效，但康复过程仍然漫长。因此我们决定将电针作为治疗手段之一，观察其效果。
患者接受针刺治疗，每天 30 分钟，每周 6 次，共 52 天（图 4）。使用齐舍牌一次性无菌钢针（0.25 × 40 mm；无锡市嘉健医疗器械有限公司）。根据我们治疗类似疾病的经验，我们选择了几个穴位来改善吞咽和言语功能。这些穴位包括上连泉（位于舌骨与下颌缘之间的凹陷中，距颌骨中线正中线1寸），以及上连泉两侧各0.8寸处的另两个穴位（注意患者拇指指间关节的宽度取1寸，约25毫米）、地仓（ST 4，目视前方，该穴在瞳孔的垂直下方，与口角水平）、太溪（KI 3，内踝尖与跟腱之间的凹陷中）和照海（KI 6，内踝尖下方凹陷中）。对上廉泉穴双侧 0.8 寸处的两个穴位进行电针刺激（电针参数设置如下：频率 5 Hz、脉冲宽度 1 ms、强度约 2 mA 的不连续波，直到观察到肌肉轻微抖动）。整个治疗过程中未观察到出血或血肿等副作用。
图 4
穴位定位。面颈部穴位（三针舌、地仓）。下肢穴位（太溪、照海）
治疗过程中患者吞咽及言语功能逐渐好转，治疗52天后患者完全康复：患者可正常吞咽、饮水，无咳嗽，言语功能改善。治疗后FOIS评分为6级，较治疗前的2级有明显改善。VFSS方面，治疗2周后患者饮用3 ml稀薄液体时有少量漏出（图1B），Rosenbek漏出/误吸量表评分为4级。治疗52天后，患者饮用3 ml液体时无漏出或误吸（图1C），Rosenbek漏出/误吸量表评分为2级。患者饮用10 ml中浓半流体时，会厌谷残留物较少，反复吞咽、咳嗽后即可清除。整个过程中也没有发生误吸。双侧声带麻痹已得到解决，声带可以闭合，意味着吞咽功能和声音控制更好（图2B）。这些评估和检查表明患者的吞咽功能已基本恢复，无声误吸的风险大大降低。因此，经过52天的治疗，患者的鼻饲管成功拔除。
讨论
患有 Tapia 综合征的患者可能有临床手术史。常见的手术包括鼻整形术或鼻中隔整形术、颅内手术和骨折修复手术。大多数 Tapia 综合征患者都有经口插管的临床病史 [11]。经口插管过程中的拉伸和压缩可能会损伤迷走神经 (X) 和舌下神经 (XII) [12]。此外，Tapia 综合征可被认为是喉返神经和舌下神经交叉处的局部病变。有人认为压力性神经病变是由于喉内气管插管的套囊过度充气或错位导致此交叉点处的两条神经均受到压迫 [13]。吞咽困难是 Tapia 综合征患者面临的最大挑战，不仅影响水和食物的摄入，还可能导致吸入性肺炎，并延迟术后康复过程 [14,15]。在治疗方面，人们通常将药物与康复相结合 [16,17]。皮质类固醇和维生素 B 复合物应用最为广泛，但吞咽和言语治疗在治疗过程中发挥着更为突出的作用 [18]。
通过对患者吞咽功能的评估，我们总结出该病例的主要问题。首先，舌运动无力，喉头高度降低，食物从口腔进入食管困难。其次，咽反射和咳嗽反射减弱，增加了误吸的风险，可能导致肺炎。反复吞咽后，食物残留在会厌谷和梨状窝中。除了标准的吞咽训练外，我们打算在治疗中加入电针以增强治疗效果。
大量研究 [19,20] 表明，电针有助于缓解吞咽困难、构音障碍和舌肌萎缩，但尚无研究报告使用电针治疗塔皮亚综合征。在本案例研究中，我们根据我们在电针方面的专业知识设计了电针治疗方案，以解决塔皮亚综合征患者的吞咽困难问题。
中医认为，吞咽困难是由于咽喉、舌脉气血不通所致。气血是人体生长发育的能量，而咽脉是输送气血至全身各脏器组织的通道。经口插管会损伤咽喉通道，气血无法到达咽喉、舌头，导致患者不能正常吞咽。另外，电针具有疏通经络、调理气血的优势，刺激三针舌刺可促进咽喉周围气血的循环。根据局部与邻近疗效理论，刺激地仓是改善吞咽功能的有效疗法。太溪、照海两个穴位虽然位于下肢，但均属于肾经的循行，肾经可到达颈部、咽喉及舌体两侧，对吞咽困难有显著疗效。按照中医八脉交融理论，采用照海治疗可有效改善吞咽。
多数研究关注电针治疗脑卒中后吞咽困难的疗效及机制，对 Tapia 综合征等周围神经损伤引起的吞咽困难的研究较少。吞咽是一个复杂的过程，涉及神经系统的许多部分，特别是脑干、丘脑、基底神经节、脑神经、运动和感觉皮质。整个过程需要激活 55 块肌肉和 6 条相关的脑神经 [21]。我们认为，电针的疗效主要取决于其刺激的穴位，而穴位的功能与其解剖位置有关。之所以选取多个穴位来改善吞咽功能，是因为该位置有丰富的神经，包括控制一系列吞咽运动的重要神经，如舌咽神经、迷走神经和舌下神经。迷走神经及舌下神经损伤是Tapia综合征的直接病因。在下肢，这两个穴位属于肾经的循行，肾经可通达颈部、咽喉及舌的两侧。Chenet al.[22]研究发现，经过常规6周的针刺治疗，大鼠的神经超微结构更加成熟，轴突密度、血管面积及血管面积占神经总面积的比例明显增加，提示针刺治疗对损伤神经的再生有积极作用。电针可以结合针刺和电刺激，增强针刺治疗的效果。Hoanget al.[23]对大鼠肢体神经损伤进行了研究。研究表明针刺和电针可以加速再生神经的成熟，使轴突数目、神经总面积、血管数目、血管面积和神经振幅的平均值较大。这些研究表明针刺和电针似乎对再生过程有积极的影响。刘等[24]研究发现，电针通过下调PNI后miR-1b促进坐骨神经功能恢复。Motohiro等[25]研究表明，远端阴极取

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