持续气道正压通气治疗大血管瘤合并阻塞性睡眠呼吸暂停综合征1例
抽象的
涉及上呼吸道的血管瘤可能是阻塞性睡眠呼吸暂停综合征的一个罕见原因。
一名26岁的白人男性，已知头颈部有大型血管瘤病史，因睡眠呼吸障碍来我院睡眠科就诊。多导睡眠图显示重度阻塞性睡眠呼吸暂停综合征。经鼻持续气道正压通气治疗，效果显著，减少了白天嗜睡，睡眠参数明显改善。坚持使用三年后，患者状况良好，血管瘤稳定。
持续气道正压通气治疗可有效治疗阻塞性睡眠呼吸暂停综合征合并血管瘤患者。由于持续气道正压通气治疗的长期效果尚不明确，因此有必要定期随访这些患者。
介绍
阻塞性睡眠呼吸暂停综合征 (OSAS) 是最常见的睡眠相关呼吸障碍，全球中年男性和女性的患病率分别为 4% 和 2% [1]。该病患者的临床表现包括日间嗜睡、神经认知功能障碍、心血管疾病和代谢紊乱 [2]。OSAS 的发病风险因素很多，包括部分患者上呼吸道解剖结构发生改变，导致咽部塌陷增加，从而容易发生上呼吸道阻塞 [3]。上呼吸道解剖狭窄的一个罕见原因是头颈部软组织肿瘤。
我们报告了一例患有大型头颈部血管瘤并发 OSAS 的患者的病例，该患者通过持续气道正压通气 (CPAP) 成功治疗。
病例介绍
一名 26 岁的白人男子因白天嗜睡、疲劳和大声打鼾而到希腊塞萨洛尼基“G. Papanikolaou”综合医院的睡眠科就诊。四年前，他因开车时困倦而遭遇了一场险些致命的车祸。他的母亲报告说，他夜间发生了呼吸暂停事件。他既往有先天性血管瘤病史，涉及左颞区、左半脸、口腔、舌头和咽喉。血管瘤延伸到颈部左侧（图 1）。在过去的 10 年里，患者接受了五次经动脉导管栓塞术，但病情没有明显改善。
图 1
我们患者的头部和颈部有一个较大的血管瘤，影响到舌头和口腔。
体格检查显示，他的体质指数约为 23.3 kg/m2，颈围为 44 cm。他的 Epworth 嗜睡量表 (ESS) 评分为 17，耳鼻喉科评估报告显示血管瘤涉及舌头的左半部分、悬雍垂和软腭以及左侧鼻甲，Mallampati 评分较高（4 级）。为了评估病变范围，进行了磁共振血管造影，并发现了由颈外动脉和大脑中动脉供血的血管块（图 2）。多导睡眠图睡眠研究显示患者患有严重的 OSAS，呼吸暂停低通气指数 (AHI) 为 60 次/小时，最低氧饱和度为 58%（表 1）。
图 2
磁共振血管造影显示具有两条供血动脉（颈外动脉和大脑中动脉）的血管团。
第二天晚上，患者接受经鼻面罩的 CPAP 治疗，并在第二次睡眠研究中确定最佳压力滴定。在 10 厘米水压的经鼻 CPAP 治疗下，患者的打鼾消失，AHI 显著降低，血氧饱和度和睡眠效率均得到改善（表 1）。患者对 CPAP 的耐受性良好，未观察到并发症。因此，医生为患者开了 CPAP 治疗处方，并对患者进行每年一次的随访，共三年。在一年的随访中，患者注意到他的认知能力和日间功能有显著改善。他的 ESS 评分下降到了 3 分。没有报告头痛或血管瘤肿胀等症状。三年后，患者遵从使用经鼻 CPAP 治疗（平均每晚使用超过四小时），他的日间警觉性和睡眠效率都得到显着改善。他的血管瘤状态保持不变。
讨论
OSAS 是一种高发疾病，伴有多种合并症。结构性变化（例如扁桃体肥大、下颌后缩、巨舌症、腺样体组织和颅面特征变化）会因上呼吸道解剖狭窄而导致呼吸暂停和呼吸不足。对于特定患者，手术干预可能会产生有益效果 [2]。咽壁、口腔和舌头结构性改变的罕见原因是良性肿瘤和囊肿，占 OSAS 病例的 1.5% [4]。
血管瘤是一种良性血管肿瘤，新生儿中 1.1% 至 2.6% 患有该病 [5]。60% 至 70% 的病例中，血管瘤局限于头部和颈部。但是，身体的所有其他部位都可能受到影响。这种病变可能并发溃疡、感染、出血、眼部受累、毁容和心力衰竭 [6]。如果累及中枢呼吸道，血管瘤可能会导致危及生命的阻塞。血管瘤的诊断通常基于患者的病史和临​​床发现。超声检查是一种有用的成像技术，可用于评估血管瘤。然而，磁共振成像是提供更明确诊断的理想工具。当与磁共振血管造影术结合使用时，磁共振成像可提供其他非侵入性技术无法提供的信息，准确确定血管瘤的范围 [7,8]。当出现并发症时，通常建议进行医疗或手术干预 [9–11]。
在目前的文献中，很少有关于 OSAS 相关血管瘤患者的报道。Kimura 等人 [12] 介绍了三例因口腔粘膜血管瘤而患有 OSAS 的患者，这些患者通过使用 CPAP 成功治疗。这三名患者均遵从每晚使用经鼻 CPAP 的治疗，并且在随访中他们的血管瘤保持稳定。Beckeret al. [13] 报道了一例患有 OSAS 和先天性颞叶和颈部血管瘤的患者的病例，该患者在使用经鼻双水平气道正压通气时出现严重头痛和内部脑积水。在排除其他可能的诊断后，患者头痛的原因被推测是人工呼吸依赖性的皮下颞叶和颈部血管瘤肿胀。Semino 等人描述了一例罕见病例，一名 18 个月大的儿童因筛窦血管内皮瘤而出现睡眠呼吸暂停和复发性鼻出血。 [14]。血管内皮瘤是一种组织学类似于血管瘤和血管肉瘤的肿瘤。该患者在术前进行了栓塞治疗，随后在内镜下切除了肿瘤。四年后，未观察到疾病复发的迹象。最近，Thong 等人 [15] 报道了一例患者因悬雍垂血管瘤而出现 OSAS 症状。

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