由三倍体卫氏肺吸虫引起的皮肤肺吸虫病，表现为非迁移性皮下结节：病例报告
抽象的
肺吸虫病是由肺吸虫寄生虫引起的食源性感染。肺和胸膜是感染的主要部位；然而，异位感染可能发生在其他器官，如皮肤、肝脏和脑。由于对该疾病的无知和不熟悉，很难对异位肺吸虫病做出诊断。我们报告了一例通过组织病理学分析和血清学检测诊断为皮下肺吸虫病的患者。
一名 39 岁的中国移民女性因左下背部皮下结节就诊。结节最初被怀疑为脂肪瘤，未经任何治疗就进行了随访。但结节逐渐硬化，手术切除了结节。磁共振成像扫描显示多囊性病变，T1 或 T2 加权图像上分别为不均匀的低信号或高强度信号。增强后病变边缘增强，但内部未显示高信号强度。对手术切除标本的组织学分析显示大小不一的管状囊性结构。囊壁呈肉芽肿性改变，嗜酸性浸润较少。在囊肿内部的坏死组织中观察到大量寄生虫卵，还检测到带有疑似口吸盘和生殖器官的寄生虫体，提示为吸虫感染。随后的血清学检查显示，该患者血清对卫氏肺吸虫抗原呈阳性反应，胸部CT扫描未发现任何异常，诊断为卫氏肺吸虫引起的皮下肺吸虫病。
本病例报告一例患者，仅表现为非迁移性皮下结节，无胸膜肺损害，最初怀疑为脂肪瘤，核磁共振扫描结果否定其诊断，后根据组织病理学分析和血清学检测结果确诊为皮下肺吸虫病。
介绍
肺吸虫病是一种由肺吸虫属寄生虫引起的食源性感染，例如卫氏肺吸虫和宫崎氏斯氏肺吸虫。在肺吸虫属中，只有卫氏肺吸虫有三倍体变体，可通过孤雌生殖产生卵子 [1]。寄生虫感染的主要器官是肺和胸膜，因此大多数患者会出现下呼吸道和胸膜的体征和症状，如咳嗽、痰、胸痛、呼吸困难和胸腔积液。在某些情况下，由于寄生虫的不规则迁移，异位感染会发生在意想不到的部位，如皮肤、脑、肝脏和腹腔 [1–3]。异位肺吸虫病因其罕见和症状多变而难以确诊，导致人们对该病不了解和不熟悉。我们报告了一例通过组织病理学分析和血清学检测诊断为皮下肺吸虫病的病例。
病例介绍
一名 39 岁的中国移民女性，一年前发现自己左下背部有皮下结节，并就医治疗。在她的既往史中，她经常接触醉蟹（浸泡在米酒中的生蟹），尤其是在七年前移民日本之前。此外，她在二十多岁时曾是一名吸烟者（每天 5 支香烟）。没有特定的家族史。结节最初被怀疑是软组织肿瘤，特别是脂肪瘤，并随访了一年多，没有接受任何治疗。然而，结节逐渐硬化，选择手术切除作为治疗。切除前的体格检查未发现发热或肺部异常音。她的白细胞 (WBC) 计数为 6740/μL（参考范围：3500 至 8700/μL），未检查嗜酸性粒细胞计数和血清免疫球蛋白 E (IgE) 水平。她怀疑患有脂肪瘤，并进行了磁共振成像 (MRI) 扫描。左下背部皮下组织发现囊性病变，提示紧密聚集的曲折和折返管状结构。在病变内，T1 加权图像 (T1WI) 上观察到不均匀的低信号强度（图 1A），T2 加权图像 (T2WI) 上观察到不均匀的高信号强度（图 1B 和 C）。增强 MRI 扫描显示内部未检测到高信号强度，而结节边缘得到增强（图 1D）。未见肌层及腹膜后浸润性病变，病变内容物信号强度与水相似，提示为浆液性或粘液性液体而非血液，根据以上影像学表现，术前诊断为淋巴管畸形或粘液性结节，随后行手术切除。
图 1
磁共振成像 (MRI) 发现。A. T1 加权图像 (T1WI) 上呈不均匀低信号的多囊肿块。B. T2 加权图像 (T2WI) 上呈不均匀高强度的肿块。C. B 中的结节性病变的放大图像。D. 增强后可见边缘增强，但肿块内部密度无增加。
大体标本为皮下脓肿样结节性病变，切面结节性病变由乳黄色物质组成，内含小血肿样碎片，周围被皮下脂肪组织包裹。显微镜下可见该病变由一个大的管状囊性结构和数个小囊肿组成（图2A），囊壁呈肉芽肿性改变，少量嗜酸性细胞浸润（图2D），囊性结构内坏死碎片中可见大量寄生虫卵，卵壳厚薄不均，有的扭曲，卵内有数个细胞，细胞核圆形，胞浆嗜酸性，提示为卵黄细胞（图2B）。每个卵子大小约为80×50μm，在偏振光下也呈强双折射（图2C）[4]。这些发现与并殖吸虫卵（尤其是卫氏并殖吸虫）的大小相符。在苏木精和伊红（HE）染色的切片中未检测到明显的盖。此外，对主囊肿中血肿状碎片的组织学分析显示寄生虫体带有推测的口吸盘和生殖器官（图2E）。这些发现与成年吸虫的特征相符，因此提出了皮下并殖吸虫感染的可能性。此外，病变中只发现了一条蠕虫，这表明这种蠕虫是通过孤雌生殖产生卵的卫氏并殖吸虫的三倍体形式，而不是并殖吸虫种的二倍体形式。
图 2
组织病理学发现。A. 病变由嵌入皮下组织的大小不一的管状囊性结构组成。苏木精和伊红 (HE) 染色：12.5×。B. 在囊性结构内的坏死组织中观察到大量寄生虫卵。卵壳厚度不均匀，有些扭曲。卵含有数个细胞，细胞核圆形，胞浆嗜酸性，提示为卵黄细胞（插图，400×）。HE 染色：200×。C. 偏振光下显示的卫氏并殖吸虫卵壳与 B 中显示的相同视野中突出显示：200×。D. 囊壁呈肉芽肿性改变，嗜酸性粒细胞浸润稀少。HE 染色：400×。E。蠕虫切片显示出吸虫的特征、推测的口吸盘（箭头）和生殖器官（箭头头）。HE 染色：40 倍。
采用多点酶联免疫吸附试验对日本造成人类肺吸虫病的两种主要病原体——卫氏肺吸虫和斯氏肺吸虫宫崎氏肺吸虫抗原进行血清学检查 [5]，从患者体内获得的血清对卫氏肺吸虫抗原呈阳性，而非对斯氏肺吸虫宫崎氏肺吸虫抗原呈阳性。但胸部计算机断层扫描 (CT) 扫描未发现其肺和胸膜异常。我们诊断为卫氏肺吸虫皮下病。切除术后 1 个月，患者外周血白细胞计数为 6450/μL，嗜酸性粒细胞计数为 200/μL，血清 IgE 值为 51.7IU/mL，均在正常范围内。由于患者没有其他症状且胸部 CT 扫描未发现病变，因此未安排进一步的药物或治疗。
讨论
由于来自中国和泰国等流行地区的移民和旅行者增加，日本肺吸虫病再次出现 [5]。尽管如此，肺吸虫病在日本仍然是一种罕见疾病，因为全国每年新增病例约为数十例 [1]。由于这种疾病很罕见，很难诊断肺吸虫病，而且经常不会进行适当的检查。例如，一名痰中带血是肺吸虫病的典型临床症状之一，但该病例三年来一直未得到诊断 [6]。外周血嗜酸性粒细胞计数高和血清 IgE 值升高并不是特异性表现；大约 80% 的患者都会出现这些表现 [5]。即使进行了痰液检查和活检，由于标本数量不足，也可能无法检测到肺吸虫的卵或虫体 [7]。
与胸膜肺和其他异位肺吸虫病相比，皮下肺吸虫病尤为罕见。根据最近对日本肺吸虫病病例的回顾，384 例病例中只有 4.9% 出现皮下结节 [5]。除了罕见之外，该病例还缺乏提示寄生虫感染的发现：皮下肿块无移行性，外周血嗜酸性粒细胞计数和血清 IgE 值均不可用。这导致难以做出确诊。在她的组织病理学检查中，病变完全被纤维化包裹，伴有肉芽肿性改变和少量嗜酸性粒细胞浸润。这可能表明感染处于慢性期，而不是急性期，这与切除前的长期随访期相符

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