成人回肠脂肪瘤致复合性双回肠回盲结肠套叠1例
抽象的
成人肠套叠的初次诊断经常被漏诊，导致治疗延误，并可能导致严重并发症。我们报告了一例患有复杂双回肠和回盲结肠套叠的成人患者。
一名 46 岁的白人男性因严重腹痛、恶心和呕吐从胃肠科转到腹部外科。腹部超声、钡灌肠和腹部计算机断层扫描显示其升结肠腔内阻塞。腹部普通 X 光片显示其小肠内有弥漫性气液平面。紧急剖腹手术中发现双回肠和回盲结肠套叠。进行了右半结肠切除术，包括切除一段长回肠。术后并发急性肾衰竭、休克肝和肺血栓栓塞。我们的患者 30 天后出院。解剖病理学检查显示其回肠有脂肪瘤。
成人肠套叠无论初始病因如何，均需尽早手术切除。延迟治疗可导致非常严重的并发症。
介绍
1674 年，阿姆斯特丹的巴贝特首次报告了肠套叠。肠套叠，当时称为“内套叠”，后来由约翰·亨特于 1789 年详细描述[1]。1871 年，乔纳森·哈钦森爵士首次成功为一名肠套叠儿童实施手术[2]。肠套叠在儿童中比较常见，但在成人中很少见[3]。成人肠套叠占所有肠梗阻的 1%，占所有肠套叠的 5% [4]。与 90% 的儿童肠套叠为特发性相比，成人肠套叠有 70% 至 90% 的病例有器质性病变[5]。成人肠套叠可表现为急性、亚急性或慢性临床症状的非典型症状，常常被漏诊，导致延误正确治疗[3]。尽管人们普遍认为，成人肠套叠由于大多数患者存在潜在病理，需要手术切除，但切除范围和是否应减少肠套叠仍存在争议 [6]。本文旨在介绍一例罕见的成人双回肠回肠结肠套叠病例。该病例是由回肠黏膜下脂肪瘤引起的，由于手术治疗延误而导致严重并发症。
病例介绍
一名 46 岁的白人男性因难治性严重腹痛伴有恶心和呕吐从胃肠病科转到腹部外科。他有四个月的腹部不适病史，即中下腹部间歇性轻度至中度腹部痉挛性疼痛。他的病史无异常。对他的系统进行检查发现，在过去三个月内体重减轻了 9 磅。八天前，他被送往胃肠病科进行诊断检查和治疗。在初步体格检查期间，他的一般状况良好，体温正常，腹部略有膨胀，但柔软无压痛。没有引起反跳效应。直肠检查未发现肿块或血液。实验室结果均在正常范围内。腹部超声检查显示他的回盲部有一个高回声肿块。钡灌肠显示他的升结肠有一个椭圆形充盈缺损（图 1）。腹部 CT 扫描显示盲肠和回肠末端有一个不规则的“靶”状和“香肠”状软组织肿块，且壁增厚（图2）。尽管所有的诊断程​​序都清楚地表明结肠梗阻，但我们的患者拒绝转入外科，直到疼痛、恶心和呕吐变得持续且更加严重。入院期间，腹部平片清楚地显示肠梗阻的征象、小肠内的气液平面以及结肠内无空气。我们的患者接受了紧急正中剖腹手术。术中发现一个巨大的套叠肿块。肿块位于升结肠和肝曲区域，大部分回肠、阑尾、盲肠和部分升结肠都套叠在其中。由于他的结肠壁灌注不足和肿胀，以及手动脱套不成功，医生在他的升结肠上做了一个圆形切口，并将套叠的盲肠和回肠末端向后推，以尽可能多地保留存活的小肠。现场宏观镜检查显示，一段 15 厘米的回肠套叠到远端 20 厘米的回肠末端，随后回肠末端与阑尾和盲肠一起套叠到升结肠，导致回肠和回盲结肠双重套叠。他的盲肠和约 30 厘米的回肠末端被套在套叠中，壁发生坏死性改变（图 3）。医生对他进行了右半结肠切除术，切除了一段约 40 厘米的回肠。通过使用 3.0 聚对二氧环己酮缝合线进行原发性单层端端回肠横吻合术重建消化管的连续性。
图 1
结肠钡灌肠图像显示升结肠充盈缺损（箭头）。
图 2
腹部计算机断层扫描显示升结肠中存在“香肠”状软组织肿块，且回肠壁增厚。
图 3
升结肠脱套后回肠发生双重套叠（粗箭头），升结肠壁发生坏死性变（细箭头）。
标本大体检查发现其回肠末端有一个4 cm的悬垂性息肉样肿块（图4）。切除标本的解剖病理检查发现其回肠黏膜下有一个肿瘤，直径约3.5 cm，具有良性脂肪瘤的特征（图5）。
图 4
回肠末端的悬垂性灰质样粘膜下肿瘤是导致套叠的先兆点。
图 5
福尔马林固定的标本显示粘膜下悬垂脂肪瘤（直径 3.5 厘米），组织病理学检查后显示为良性。
术后过程丰富多彩。由于中毒综合征（可能是由于术前肠梗阻时间较长和手术治疗延迟所致），术后出现高烧（39.5°C）、低血压、术后六小时内出现急性肾衰竭，术后第一天肝功能检查出现严重异常。随后发生多器官衰竭，我们的患者被转入重症监护病房。经过一周每天的血液透析，肾衰竭得到缓解。术后第二十天，患者出现肺栓塞的所有临床表现，最初使用肝素治疗，随后使用华法林治疗。术后第三十天，我们的患者出院时状况良好。
讨论
肠套叠在成人中仍是一种罕见疾病，占肠梗阻的 1% 或所有入院病例的 0.003% 至 0.02% [3]。与儿童肠套叠（主要病因不明）不同，90% 的成人肠套叠病例是继发于肠壁内的器质性病变 [7–10]。尽管发展机制尚不清楚，但人们认为，任何改变正常蠕动的肠壁病变或管腔内刺激物都能够引发套叠 [7,11]。肠套叠有不同的分类系统。一般而言，根据病理引导点的位置，肠套叠分为肠性或结肠性 [12]。肠道套叠包括空肠空肠套叠、回回肠套叠和回结肠套叠，结肠套叠包括回盲结肠套叠、结肠结肠套叠、乙状结肠套叠和阑尾盲肠套叠。回结肠套叠和回盲结肠套叠可根据病理引导点的位置进行区分。回结肠套叠的引导点在回肠，而回盲结肠套叠的引导点在回盲瓣。但临床上，一些复杂的晚期回盲结肠套叠很难鉴别 [13]。在本例中，虽然套叠是回盲结肠套叠，但最初的病理引导点位于回肠，并导致双回回肠套叠（图3）。然后，双回肠套叠继续充当通过盲肠通向升结肠的引导点，从而引起回盲结肠套叠。Constanzo 和同事 [14] (2007) 报告了一例类似的回肠双套叠病例。
成人肠套叠的症状多种多样，无特异性，可呈急性、间歇性或慢性病程。由于只有约 9% 至 10% 的成人肠套叠会出现典型的腹痛、可触及的腹部肿块和血便三联征，因此术前诊断通常非常困难 [7]。
早期准确诊断至关重要，因为延误诊断可能导致肠缺血、穿孔和腹膜炎，并可能导致致命后果 [15–17]。许多不同的诊断方法（如 CT 扫描、钡剂成像、腹部超声、内窥镜检查、血管造影和放射性核苷酸研究）已被描述为可用于诊断肠套叠 [18,19]。腹部 CT 扫描已被证明是最有用的诊断方法，超声是第二准确的诊断方法；两者都能显示特征性的“靶”或“香肠”形状的肿块。在我们的病例中，腹部 CT 扫描是在转院手术前九天进行的，显示回盲部有特征性的层状“靶肿块”（图 2）；然而，腹痛和伴随症状与放射学发现的严重程度无关。由于我们的患者现阶段不愿意接受手术治疗，因此胃肠病学团队进行了钡灌肠检查，旨在获得诊断和治疗效果。然而，该手术在复位方面没有产生任何治疗效果。这证实了其他作者的研究结果[9,15]，他们报告称，尽管钡剂检查对疑似肠套叠的儿童具有良好的诊断和治疗效果，但由于潜在解剖异常的发生率很高，因此对成人没有任何明显的静水压力减少效果。
成人肠套叠的治疗以手术为主，因为恶性病变发生率高，且肠梗阻和血管绞窄可能导致严重并发症 [7,11]。大多数外科医生认为切除是必要的，尤其是结肠套叠和老年患者，因为可能存在恶性肿瘤 [3,5,9,15,20,21]。是否应在术中尝试复位套叠病变，还是应在不尝试复位的情况下进行“整块”切除，仍存在争议 [9,15,21]。先前的报道主张在切除前复位套叠 [22,23]。一些作者建议根据套叠部位（这会影响病变类型）采取选择性切除方法 [12,15]。 Chang 和同事 [24] (2007) 建议对小肠套叠进行手术复位，但不建议对结肠套叠进行手术复位。Gupta 和同事 [25] (2011) 报告 70% 的结肠套叠可进行切除。这种方法的潜在缺点是肿瘤通过静脉血在管腔内种植和播散、穿孔并将感染和肿瘤细胞种植到腹腔，以及增加吻合口并发症的风险 [26]。在切除前进行术中复位套叠的优势在于，特别是当小肠受到影响时，这样可以保留相当长一段肠道，从而防止发生短肠综合征。Begos 和同事 [15] 主张在肠道发炎、缺血或脆弱，以及明显的结肠结肠套叠（恶性肿瘤可能性很高）时，不尝试复位而进行切除。在所有其他情况下，应始终首先尝试复位。在本例中，术中发现，一大段小肠套叠到回肠和盲肠结肠套叠中，结肠壁出现血管变化。因此，为了尽可能多地保留存活的小肠，我们在升结肠上做了一个圆形切口，将盲肠和末端回肠向近端（向后）推（图 3）。然后，在检查肠道活力后，我们进行了右半结肠切除术，切除了一段长段回肠，随后在回肠和横结肠之间建立了原发性单层吻合术。
一些作者[12,24]仍报告成人肠套叠术后并发症发生率相对较高。尽管目前尚无对大群体患者的研究，但根据目前的研究[7,12,24]，并发症更多的是误诊和延迟治疗的结果，而不是吻合口问题的结果。Yakan和同事[12]（2009）在其回顾性研究中报告，术后并发症发生率为20%，围手术期死亡率为5%，原因是术后六天出现严重脓毒症并发多器官衰竭，但没有发生吻合口漏。Chang和同事[24]（2007）也报告，成人肠套叠手术治疗的术后死亡率为5.5%。我们的病例术后也出现了严重的并发症。然而，由

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