葡萄状牙源性囊肿的临床和组织学特征：一例报告
抽象的
侧牙周囊肿，顾名思义，发生在侧牙周部位，是发育性囊肿，由牙板透明细胞的囊性变性引起。葡萄状牙源性囊肿被认为是侧牙周囊肿的一种罕见多房型。
我们报告了一例罕见的葡萄状牙源性囊肿的临床和组织病理学特征，该囊肿位于一名 64 岁非裔美国女性的右下犬齿对应的无牙区域。观察到多房性透射影，手术切除病变后发现一个橡胶状结节，直径约 1.5 厘米。结节的横截面显示它由各种囊性隔室组成。组织学上，观察到各种随机分布在整个囊性上皮中的大量过碘酸希夫阴性透明细胞，以及通常由椭圆形、有时缠绕的斑块形成的增厚细胞层。囊由纤维结缔组织组成，显示血管周围单核炎症浸润和反应性骨组织碎片的稀有和离散灶。最终诊断为葡萄状牙源性囊肿。
我们提供的数据可帮助读者确定葡萄状牙源性囊肿、腺状牙源性囊肿和侧牙周囊肿之间的差异，从而帮助进行鉴别诊断。读者将有机会了解葡萄状牙源性囊肿的临床和组织病理学特征，包括治疗方法。
介绍
葡萄状牙源性囊肿 (BOC) 最初于 1973 年由 Weathers 和 Waldron [1] 描述，是一种骨内病变，其特征是宏观和微观上的多房性生长模式，形似一串葡萄（源自希腊语单词 botrios）。BOC 被认为是侧牙周囊肿的一种变体 [2]。Greer 和 Johnson [3] 回顾了 10 例 BOC 病例，发现其中 9 例病变位于下颌骨，主要位于前部，1 例位于上颌骨，也位于前部。放射学上，8 例以单房性透射影为特征，2 例以多房性透射影为特征。患者平均年龄为 46 岁。3 例为复发，1 例发生在治疗后 8 年，2 例发生在治疗后 10 年。组织学上，可见由数层细胞组成的非角化鳞状上皮，其中 7 例出现斑块状增厚。10 例中均可见透明细胞区散布于上皮各处，且含有过碘酸希夫 (PAS) 阳性物质。4 例中可见基底上皮层下方有分散的透明变性区。10 例病变均以存在多个囊性区为特征。
在一项对 66 例 BOC 病例进行的研究中，Ramer 和 Valuri [4] 发现女性 (53%) 略多于男性 (47%)，其中 70% 的病例发生在白种人中，30% 发生在黑人中。Heikinheimo 等人 [5] 报道了一例在 9 年内多次复发的 BOC 病例，这促使作者提出对 BOC 病例进行更彻底的手术干预。Manor 等人 [6] 指出，BOC 通常显示出类似于腺性牙源性囊肿的分叶状 X 线图像，因此，后者应包括在鉴别诊断中。然而，这些囊肿的特点是内衬上皮中存在唾液腺状结构，这在 BOC 中是一种罕见的组织学发现 [7]。
病例介绍
一名 64 岁的非裔美国女性来到我们的门诊就诊，她有两年的无牙下颌骨右前部无症状肿大病史。
临床检查发现扩张部位长径约为 2 cm，位于右下犬齿对应的区域，触诊时质地坚硬，内衬完整的粘膜，表面呈多叶状（图 1a）。咬合 X 线摄影显示扩张部位有边界清晰的多房性透射影（图 1b）。根据这些数据，确诊为牙源性囊肿。
图 1
无症状肿大的细节。（a）扩大位于与右下犬齿相对应的区域，内衬完整的粘膜并呈现多叶表面。（b）咬合X光片显示边界清晰的多房性透射病变。（c）结节直径约1.5厘米；已通过手术切除。
手术切除的病变很容易与周围骨骼分离，可见一个直径约 1.5 厘米的橡胶状结节（图 1c）。结节的横截面显示它由各种囊性隔室组成（图 2a）。手术标本送去进行组织病理学分析，结果显示存在多个大小和形状各异的囊性腔，壁薄，内衬厚度不等的非角化分层路面上皮；上皮由几层细胞组成，或显示增厚，通常由椭圆形、有时缠绕的斑块形成（图 2b2c）。此外，还观察到各种随机分布在整个囊性上皮中的大量 PAS 阴性透明细胞（图 2d）。囊由纤维结缔组织和血管周围单核炎症浸润的稀少离散灶以及反应性骨组织碎片组成。最终诊断为 BOC。
图 2
囊肿研究。（a）横切结节显示各种囊性区室。（b）多个囊腔内衬薄路面上皮，有增厚区域（箭头）（H＆E，200×）。（c）囊肿上皮内衬斑块状局灶性增厚（箭头）（H＆E，400×）。（d）囊腔显示内衬上皮中有 PAS 阴性大量透明细胞（箭头）（PAS，400×）。
讨论
本研究报告的 BOC 病例临床特征为位于下颌骨右前区的一个无症状结节，X 线摄影特征为多房性透光性病变，反映出手术标本的宏观外观，这种现象在 BOC 中并不常见，因为这种类型的囊肿往往呈现单房性 X 线摄影特征 [4]。相反，在腺性牙源性囊肿病例中，多房性 X 线摄影特征非常常见 [6]；然而，这些囊肿在内衬上皮中显示出腺管状结构，而在本例中未观察到。
在本病例中，通过显微镜观察发现多个囊腔，囊腔内衬非角化的复层路面上皮，上皮由几层细胞组成，有局部缠结性增厚，上皮中存在大量透明细胞，薄结缔组织囊内有少量炎症细胞，结合临床和放射学发现，可以确诊为 BOC，Fal

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