肺叶内肺隔离症的线圈栓塞术——外科手术的替代方法：病例报告
抽象的
肺隔离症是一种先天性肺部疾病，其特征是肺组织功能不全，与支气管树缺乏正常沟通，由非肺体循环动脉供血。有症状的支气管肺隔离症并不常见，在儿童中比在成人中更常见。传统上，该病的治疗方法是手术切除；然而，有数量有限但不断增加的病例已通过血管造影栓塞术治疗。鉴于心胸外科手术的固有风险，异常血管栓塞术是一种诱人的替代治疗方法。我们介绍了一例 56 岁女性的病例，该患者已知有症状，肺叶内肺隔离症，通过线圈栓塞术成功治疗。
一名 56 岁的太平洋岛民女性，有慢性粒细胞白血病病史，因咯血入院。胸部 CT 显示左下叶肺叶内隔离症，其血液由从降主动脉分支出来的大型曲折血管供给。手术切除隔离症是目前治疗有症状的肺叶内隔离症的标准治疗策略。心胸外科医生指出，考虑到动脉血液供应的大小和位置，干预措施将涉及开胸术和肺叶切除术。介入放射科医生建议对病变进行栓塞作为手术的替代方案。使用多个 6-13 毫米大小的线圈来栓塞隔离症。栓塞后未观察到线圈远端有大量血流。
肺叶内肺隔离症是一种罕见疾病，通常需要手术治疗。本病例证明了线圈栓塞术作为替代治疗策略的有效性。迄今为止，接受血管内栓塞治疗的成人病例报告有限。栓塞治疗有症状的肺隔离症可视为手术切除的替代方案。
背景
支气管肺隔离症是一种罕见的先天性肺畸形。肺隔离症 (PS) 是一种先天性肺部疾病，其特征是肺组织无功能，缺乏与支气管树的正常沟通，并由非肺部体循环动脉供血 [1]。在所有先天性肺畸形病例中，只有 0.15–6.4% 可归因于 PS [2]。患者通常很早就出现症状，因此儿童人群中 PS 比成人更常见。60% 的叶内肺隔离症 (ILPS) 是在 20 岁之前诊断出来的，很少在 40 岁或以上的患者中发现 [1]。目前的标准治疗方法是手术切除；然而，越来越多的病例已通过血管造影栓塞治疗。鉴于心胸外科手术固有的风险，异常血管栓塞术是一种诱人的替代治疗方法。我们介绍了一个 56 岁女性的病例，该女性患有已知有症状的 ILPS，通过线圈栓塞术成功治愈。
病例介绍
一名 56 岁的太平洋岛民女性因咯血入院，她表示咯血量约为一把。她一生都不吸烟，没有阻塞性或限制性肺病史，也没有过敏史。她的既往病史包括接受伊马替尼治疗的慢性粒细胞白血病和在本次就诊前 6 年的轻度咯血。当时，患者被诊断为 ILPS；然而，她的症状消失了，她没有接受任何治疗。
抵达时，患者血流动力学稳定（血压 100/60 mmHg，心率 54 次/分钟），有轻度贫血（血红蛋白 12.0 g/dl）。她的体格检查值得注意的是整个左下肺野呼吸音粗，叩击音无浊音，提示有血胸。她的心脏、腹部和神经系统检查没有局灶性发现。她的气道通畅，口腔黏膜湿润。她的实验室检查只有上述轻度贫血；她的化学小组和凝血特征在正常范围内。她的体重指数为 20.8 kg/m2。胸部 X 光显示左下叶结节性阴影。胸部增强 CT 显示左下叶 ILPS。异常血管起源于降主动脉，在那里测量约为 1 cm（图 1a、b）。未进行支气管镜检查，因为这可能会引起咳嗽和/或血凝块脱落。此外，由于存在滞留的放射学证据，临床上不怀疑存在其他出血源。
图 1
a 轴向计算机断层扫描对比显示弯曲的血管通向局部混合实变和毛玻璃区域，代表肺叶内肺隔离症。b 冠状图显示异常血管的起源，长度约为 1 cm。c 栓塞前血管造影。d 栓塞后血管造影显示线圈就位，无大量血流
对于 PS，通常的治疗方法是切除隔离。对于肺叶外亚型患者，只需切除隔离即可完成。肺叶内型患者可通过节段切除术或肺叶切除术进行治疗 [3]。心胸外科医生对患者进行了评估，他指出，考虑到隔离的动脉血液供应的大小和位置，手术切除可能需要开胸术和肺叶切除术，而不是侵入性较小的电视辅助胸腔镜手术 (VATS)。当我们向患者解释风险和益处时，她拒绝了手术，因为她正在接受慢性粒细胞白血病治疗，并且她个人不想接受手术。
在与多学科团队一起审查了病例后，介入放射科建议对病变进行栓塞治疗，以替代手术。使用多个 6-13 毫米线圈，包括 Nester 栓塞线圈（美国印第安纳州布卢明顿 Cook Medical）、AZUR® CX 外周线圈系统（美国新泽西州萨默塞特 Terumo 介入系统）和水线圈来栓塞隔离区。栓塞后线圈远端没有大量血流（图 1c、d）。患者术后过程以胸膜炎为显著特征，口服镇痛药有反应。没有出现感染的体征或症状，患者不需要抗生素治疗。在她 9 个月和 1 年的随访中，她没有报告肺部症状、咳嗽或咯血。
讨论
本病例展示了一种成功的成人 ILPS 替代治疗方法。患者有咯血需要注意；然而，考虑到她个人不想接受手术，线圈栓塞术被成功用于治疗。本病例提供了一个机会来讨论这种罕见肺畸形的背景以及当其出现在成年人群中时治疗方案。
支气管肺隔离症是一种罕见的先天性肺畸形；在所有先天性肺畸形病例中，只有 0.15-6.4% 可归因于 PS [1]。症状通常出现较早，因此在儿童人群中比在成人中更常见。据报道，60% 的 ILPS 是在 20 岁之前诊断出来的，在 40 岁或以上的患者中很少发现 [1]。由于症状非特异性，如果不进行直接检查，通常很难诊断，并且需要对血管和肺实质进行成像 [4]。
PS 是一种先天性肺病，其特征是肺组织功能不全，无法与支气管树正常沟通，由非肺体动脉供血 [5]。尽管人们使用各种系统对 PS 进行分类，包括 Pryce 分类、隔离症谱和肺间充质疏松症谱 [6]，但为了便于我们分析，我们将从解剖学角度对 PS 进行分类。PS 主要有两种亚型：肺叶内型，位于肺叶内，无自身胸膜；肺叶外型，位于肺叶外，有自身脏层胸膜 [7]。我们的患者属于肺叶内型，占 PS 的 75% [8,9]。
咳嗽、咳痰和反复发作肺炎是 PS 患者最常见的症状 [10]。对于叶内型 PS，一半患者在确诊前已年满 20 岁，而叶外型 PS 在儿科人群中更常见 [11]。在 5–15% 的病例中，患者无症状，异常是偶然发现的 [12]。少量咯血很常见，常伴有感染。也可能出现更严重的咯血，有报道称出血进入胸膜腔、食道和隔离组织，其中一些病例是致命的 [13,14]。咯血被认为是由于异常体循环动脉导致隔离肺血流高压所致 [15]。
目前，PS 的标准治疗方法是手术切除。对于有症状的肺外型 PS 和 ILPS 病例，可选择楔形切除术或解剖性肺段切除术进行肺段切除。对于有症状的病例，如果由于大小/位置而无法进行肺段切除，则需要进行肺叶切除术 [16,17,18]。这在文献中已有详细描述，并被认为是治愈性的。肺外型的切除被认为更容易，因为异常肿块有自己的胸膜，通常进行肺段切除术就足​​够了。这与肺内型不同，肺内型的胸膜与剩余的肺相同，更常需要进行肺叶切除术 [19,20]；然而，保留实质始终是目标。手术方法可以是开放式的，也可以是在胸腔镜下进行的。具体而言，VATS 的使用越来越多，效果良好 [21,22]。总体而言，切除术具有良好的效果且可以安全地进行；然而，这种侵入性手术本身就存在并发症的风险[23]。
血管内栓塞治疗 PS 是一种颇具吸引力的微创治疗选择。与传统手术相比，血管内栓塞治疗 PS 的并发症发生率较低。儿科文献中描述了血管内栓塞治疗 PS 的方法 [24,25]；然而，在成人中的经验有限 [26,27,28,29]。
记录栓塞副作用的文献似乎在儿科人群中更为丰富。感染、穿刺部位血栓形成、发烧、疼痛、高血压以及栓塞物移位至非目标动脉均有报道 [30]。在成人中，所描述的后遗症在很大程度上反映了类似手术中描述的副作用，例如成人肺实质动脉静脉畸形栓塞和大咯血病例中的支气管动脉栓塞 [31]。最可怕的并发症是意外栓塞脊髓动脉，这在支气管

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