儿童神经外科中枢三叉神经反射:病例报告及文献综述
抽象的
三叉心脏反射是神经外科、颅面外科、眼科和介入神经放射学中常见的现象。尽管三叉心脏反射已成为颅底外科和神经外科的重要因素,但迄今为止,三叉心脏反射的中枢形式仅在成人亚群中被描述。
我们介绍了一位 18 个月大的白人男性患者在对巨大(110×61 毫米)右侧颞顶脑膜瘤进行修复手术期间出现的清晰的重复性三叉神经心反射。停止手术刺激后,他的心率和平均动脉血压恢复到正常生理水平。进一步的随访没有出现任何问题。
我们的病例表明,中枢三叉神经心脏反射也存在于儿科患者中,尤其是在操纵三叉神经支配结构或神经本身时。儿科神经外科中三叉神经心脏反射的发生率和行为是否与成人患者相似,还有待进一步研究。
介绍
三叉神经心反射 (TCR) 是一种众所周知的脑干反射,在三叉神经的任何感觉分支受到中枢或外周刺激时,会导致副交感神经活动突然发作、交感神经性低血压、呼吸暂停或胃部运动亢进[1–7]。TCR 的外周形式在颅面外科中被很好地描述为眼心反射 (OCR),在与刺激三叉神经眼部相关的眼科干预过程中可见[7–9]。OCR 是 TCR 的一种生理变体,其临床重要性在所有年龄组中都有很好的描述,并且在没有常规使用抗胆碱能药物的情况下,报告的发病率可能高达 90%[7–9]。1999 年,资深作者 (BS) 在神经外科颅底手术中首次描述了 TCR 的中枢形式[1]。此后,这种反射在其他颅内神经外科手术中也有报道,包括脑幕上手术、大脑镰和脑幕周围手术、血管内神经介入和神经血管手术,以及蛛网膜下腔出血后[1–10]。然而,到目前为止,这种现象仅在成年患者神经外科手术过程中被描述过。
我们首次报道了在脑膜瘤手术修复过程中表达清晰 TCR 形式的儿科患者。
病例介绍
一名 18 个月大的白人男性患者因左侧肢体部分性运动性癫痫以及颅内高压(呕吐和嗜睡)的临床表现入住我院。此次住院前两个月,我们的患者在另一家机构接受了手术,切除了侵入中颅窝和顶叶硬脑膜的巨大颞顶叶脑膜瘤。由于失血过多,当时手术终止。次全切除肿瘤的组织学结果是间变性脑膜瘤(世界卫生组织 III 级)。患者正在接受 30 毫克/千克丙戊酸钠治疗。然而,第一次手术两个月后的计算机断层扫描显示右侧颞顶叶有一个大的(110×61 毫米)增强肿块,具有部分囊性成分和明显的脑压迫(中线移位 14 毫米)(图 1)。肿瘤肿块侵犯了中颅窝及顶叶硬脑膜,局灶性脑水肿不明显。
图 1
第一次手术后两个月的增强 CT 扫描显示右侧颞顶叶有一个较大的(110×61mm)增强肿块,部分囊性成分,脑组织明显受压。中颅窝和顶叶硬脑膜被肿瘤侵袭。无明显脑水肿。
在讨论病例并审查计算机断层扫描和磁共振成像(MRI)扫描结果后,我们的患者被安排进行选择性修复手术,目标是完全切除,因为手术切除范围与预后相关。
我们的病人在手术前禁食八小时。手术期间的常规监测包括心电图、呼气末二氧化碳和七氟醚浓度以及脉搏血氧仪。在整个神经外科手术过程中,所有血流动力学参数均持续监测和记录。麻醉诱导采用七氟醚(体积分数 6%),随后使用芬太尼(1μg/kg)和阿曲库铵(0.03mg/kg)。气管插管后,他的肺部使用空气和氧气以及七氟醚(体积分数 3%)的混合物进行机械通气(S/5 Aespire Config;Datex-Ohmeda Ins.,美国威斯康星州麦迪逊)。
我们的病人仰卧在手术台上,头部置于三点式 Mayfield 头架上,头向左侧旋转。在对手术区域进行标准准备后,进行一个大型马蹄形颞顶切口,重复上次手术的切口。掀开骨瓣后,发现露出的硬脑膜被肿瘤弥漫性浸润。切除后,使用手术显微镜继续进行颅内手术。肿瘤内减瘤后,处理了中颅窝和小脑幕硬脑膜上的肿瘤。肿瘤从中颅窝和小脑幕分离出来,在此期间麻醉师报告出现了严重的突然低血压,平均动脉血压 (MABP) 从 67mmHg 降至 30mmHg(下降 55%),随后心率从 140 次/分钟降至 110 次/分钟(下降 21%)。停止中颅窝硬脑膜操作后,这些变化消失。给予 0.01mg/kg 麻黄碱以抵消低 MABP,然后继续手术。第二次发生这种情况是在操作中颅窝硬脑膜时,他的 MABP 从 67mmHg 降至 43mmHg(下降 36%),但由于之前使用过麻黄碱,有心动过速趋势(170 次/分钟)。同样,在短暂停止手术后,他的血压参数恢复到基线水平。以恒定灌注剂量(3μg/kg/min)给予多巴胺并开始输血(8mL/kg)。
手术完成后,患者病情稳定。术后未出现心律失常。术后恢复顺利。组织学结果再次显示为间变性脑膜瘤(世界卫生组织 III 级)。患者被转诊至专门的儿科肿瘤中心。
第二次手术三个月后,在对照 MRI 上发现残留肿瘤块(79×47 毫米),该患者接受了进一步手术。术中和术后期间未记录到心律失常。
第三次干预后两个月,由于出现脑积水,置入脑室腹腔导管。术中和术后均未出现心律失常。
首次干预后八个月,进行了一次随访 MRI 研究。发现一个大的复发性肿瘤肿块(64×21 毫米)侵入了他的中颅窝、脑幕边缘和梅克尔腔,并延伸至后颅窝。还发现了一个大的术后囊肿(34×45 毫米)。由于我们的患者病情稳定,我们决定不对肿瘤进行手术治疗,并继续密切的随访放射学研究。我们患者的 TCR 随访一直很顺利。
讨论
据我们所知,这是首次报道儿科患者在开放性神经外科手术中出现中枢 TCR。本病例涵盖了资深作者先前总结的 TCR 的所有定义[1,4,5]。研究儿科人群中的 TCR 非常重要。有人提出,由于潜水反射在出生后的头几个月内持续存在,因此儿科患者的 TCR 表现可能与成人患者不同[5]。
仔细查阅文献后,我们发现了另外三例儿童发生 TCR 的病例[11–13],不过这些病例都属于外周型 TCR。Stavrinouet al.[13] 报告了一例 10 岁女孩的病例,该女孩被选中接受第四脑室和脑桥肿块的立体定向活检,在放置立体定向框架后,她的血压和心率突然下降,移除框架后症状消失。TCR 的诱发因素是针头错误地放置在眶上神经(眼神经的一个分支)上。Puriet al.[12] 和 Pottiet al.[11] 描述了鼻咽血管纤维瘤栓塞过程中 TCR 的发生情况(见表 1);这些也是外周型 TCR 的例子。
众所周知,儿童在眼科手术中发生心血管疾病的几率较高[8,9]。据报道,潜在 OCR 的发生率为 14% 至 90%,具体取决于术前用药、麻醉剂和 OCR 的定义[8,9]。有七例罕见病例报告,儿童患者在斜视手术期间因启动 OCR 而死亡[8,9]。这些报告和其他报告清楚地强调了首次描述儿童人群中中央 TCR 的重要性,因为从上述数据可以看出,儿童患者的 TCR 行为可能比成人患者更具侵袭性。为了证明这一假设,需要进行更大规模的病例系列研究。然而,现在众所周知,术中中央型 TCR 的发生会显著影响特定患者组的结果[6,14],正如前庭神经鞘瘤手术中所显示的那样。考虑到所有这些数据,TCR 是常规神经外科手术中的一个重要风险因素。未来的研究应侧重于可能的诱发因素和预防措施。
TCR 的解剖基础起源于三叉神经中的感觉传入纤维,包括筛神经中的纤维,这些纤维通过半月神经节投射到三叉神经感觉核[1,4,5]。该通路从三叉神经腹侧核继续延伸,穿过脑干网状结构中的短神经间纤维,最终与疑核中的传出运动前副交感神经心脏抑制神经元进行突触传递[1,4