长期英夫利昔单抗治疗克罗恩病颊侧病变：一例病例报告
抽象的
肉芽肿性唇炎会导致持续性特发性唇部肿胀和溃疡，有时可被认为是克罗恩病的独特或早期表现。自发缓解很少见，由于缺乏对照试验，人们使用了不同的治疗方法。一些病例采用排除饮食治疗，以排除饮食过敏原，而最流行的治疗方法包括四环素和氯法齐明曲尼司特等抗生素、苯佐卡因局部或病灶内类固醇以及唇腭裂成形术，结果各不相同。
我们描述了一名 23 岁白人男性的病例，他最初被诊断为肉芽肿性唇炎，表现为严重的下唇肿胀，后来又被诊断为回肠末端和肛门克罗恩病。使用抗肿瘤坏死因子 α 药物（英夫利昔单抗）治疗克罗恩病，成功地缓解了胃肠道疾病和口腔病变。
我们的建议是，医生应该能够认识到肉芽肿性唇炎可能是更复杂的全身性疾病的标志，并首先进行准确的身体检查，并进一步建议对肠道进行检查。对于克罗恩病，使用生物制剂治疗可能会成功。
介绍
唇炎肉芽肿 (CG) 会导致持续性特发性唇部肿胀和溃疡，属于颌面部肉芽肿病类 [1]。该病的发病机制尚不清楚。自发缓解很少见，由于缺乏对照试验，人们根据 CG 的主要病因和医生的个人经验采用了不同的治疗方法。CG 可以单独发生，也可以由饮食过敏原引起，也可以是 Melkersson-Rosenthal 综合征的特征 [1]。有时，它可以被认为是克罗恩病的独特或早期表现，克罗恩病可能涉及整个胃肠道，包括口腔和肛周区域 [2]，尽管这种情况很少见 [3]。在这里，我们描述了一个不寻常的病例，一名患有回肠和肛周克罗恩病并伴有 CG 的患者，用英夫利昔单抗成功治愈。
病例介绍
我们介绍的是一名 23 岁白人男性的病例，他在 2009 年被初步诊断为下唇 CG。他接受过一系列最初局部治疗，然后全身治疗，使用抗生素和类固醇，但下唇症状没有改善或几乎没有改善。在同一时期，他因口腔外观而导致自尊心低下和学习成绩不佳而接受心理治疗。2011 年 1 月，为了确认 CG 的诊断，进行了下唇活检。病理学家描述了正常的角化鳞状上皮覆盖在炎症组织上，深层皮下和毛囊旁组织中有非干酪性肉芽肿性炎症，符合肉芽肿性唇炎。他的 Ziehl-Neelsen、银、过碘酸-希夫和 Warthin-Starry 染色结果对抗酸（特别是分枝杆菌和放线菌）、真菌和螺旋体生物呈阴性。 2011 年 2 月，患者因排便疼痛而接受检查。直肠检查显示弥漫性严重的肛周疾病，以肛周裂、瘘管和脓肿为特征。经过深入访谈，患者透露，2009 年他服用了全科医生为他开具的非处方肛裂药物，此后排便时出现中度不适。肛门疾病的严重程度和之前对 CG 的诊断促使我们通过结肠镜检查排除克罗恩病的可能性。内镜检查显示直肠壶腹部和回肠末端极有限区域内有弥漫性口疮，回肠和直肠活检提示弥漫性肉芽肿性炎症，与克罗恩病相符（图 1）。肠道超声和肠道磁共振证实了回肠末端和肛周克罗恩病的诊断。肛周疾病手术引流后，开始使用英夫利昔单抗（静脉输注，剂量为 5mg/kg，第 0、2 和 6 周，维持剂量为 5mg/kg，每 8 周一次）。他还根据我们的方案定期接受随访，包括内窥镜检查、组织学检查和肠道超声检查。自 2011 年开始抗肿瘤坏死因子 α (TNFα) 治疗以来，我们观察到他的嘴唇肿胀缓慢减轻（如图 2 所示），同时通过内窥镜检查和磁共振成像检查评估回肠末端愈合。他的肛周病变消失，但肛管弥漫性纤维化仍然存在，需要肛门扩张。在三年的治疗期间没有发现任何不良事件。值得注意的是，他的心理障碍有所改善，最近他进入了护理学校课程。
图 1
结肠镜检查。图 A 显示直肠粘膜发炎，图 B（箭头）显示肛瘘开口。
图 2
唇肿胀的改变。该图显示自开始英夫利昔单抗治疗以来，我们的患者唇肿胀的逐渐变化。
讨论
肠道克罗恩病伴有多种疾病特异性口腔病变，如唇部肿胀、颊黏膜肿胀或鹅卵石样改变、黏膜龈炎、深部线性溃疡、口周红斑伴鳞屑、复发性颊脓肿、口角炎和黏膜赘生物 [4–6]。这些病变具有复发性，约 70% 的病例通过免疫抑制剂治疗可得到改善 [7–10]。
在我们的病例报告中，克罗恩病很可能在 2009 年患者首次接受肛裂治疗时就已经存在。同时，他的嘴唇出现肿胀，并被诊断为克罗恩病，如先前报告所述 [11]。当时，患者完全关注口腔外观，低估了肛门疾病。我们的患者声称，与肛门表现相比，克罗恩病更能引起心理问题和随后的心理治疗，正如已经表明的那样 [12]。在我们的病例报告中，所有克罗恩病部位均已使用英夫利昔单抗成功治疗。此外，随着口腔病变的愈合，心理障碍也得到了克服。
自发缓解很少见，有些病例采用排除饮食治疗 [13]。表 1 总结了 CG 最流行的治疗方法，包括四环素和氯法齐明曲尼司特等抗生素、苯佐卡因局部或病灶内类固醇以及唇腭裂成形术，随访结果不同。显然，由于缺乏对照试验，根据 CG 的主要病因和医生的个人经验，使用了不同的治疗方法。
口腔肉芽肿（如 CG）对胃肠病学家和其他医生来说可能是一个治疗挑战。当 CG 伴有严重的免疫介导疾病（如炎症性肠病或关节炎）时，考虑抗 TNFα 疗法是合理的，该疗法将控制主要疾病并改善和/或治愈 CG。此外，对于口腔克罗恩病，由于担心手术并发症，到目前为止尚未使用唇腭裂成形术。
结论
口腔肉芽肿（如 CG）对胃肠病学家和其他医生来说可能是一个治疗挑战。当 CG 伴有严重的免疫介导疾病（如炎症性肠病或关节炎）时，考虑抗 TNF 疗法是合理的，该疗法将控制主要疾病并改善和/或治愈 CG。此外，对于口腔克罗恩病，由于担心手术并发症，到目前为止尚未使用唇腭裂成形术。
患者可能确实会因嘴唇外观而遭受心理困扰，如我们的病例报告所示，并要求最大限度的治疗。我们的经验表明，英夫利昔单抗是克罗恩病相关 CG 的有效治疗工具。
对口腔的系统评估将检测出嘴唇肿胀的存在，颊粘膜和硫磺的溃疡，委员会，牙龈，牙龈，舌头，嘴地板，硬质和柔软的口感和淋巴结。
我们的建议是，不仅胃肠病学家，而且全科医生、牙医和皮肤科医生也应该能够识别这些病变是更复杂的全身性疾病的可能标志，并首先进行准确的身体检查，并进一步建议对肠道进行检查。
同意
已获得患者书面知情同意，同意发表本病例报告及任何随附图片。本期刊主编可查阅书面同意书副本。
缩写
抗肿瘤坏死因子 α 抗体
Cheilitis肉芽肿
全科医生。
参考
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