双侧疱疹性角膜炎表现为单侧落叶性天疱疮神经营养性角膜炎：一例病例报告
抽象的
我们报告了一例落叶性天疱疮患者，在快速减少口服皮质类固醇药物后，发生双侧疱疹性角膜炎，随后发生单侧神经营养性角膜炎，并接受羊膜移植治疗。
一名 71 岁的韩国男性在快速减少全身皮质类固醇用量一周后患上了双侧疱疹性角膜炎。他曾接受大剂量口服皮质类固醇和硫唑嘌呤治疗六个月，以治疗落叶型天疱疮。医生给他开了外用阿昔洛韦软膏。一周后，我们的患者的右眼痊愈，但左眼基质水肿加重，上皮缺损扩大。医生给他开了口服阿昔洛韦，并在左眼外用广谱抗生素。基质水肿在一周内消退，但上皮缺损保持不变。我们的患者左眼接受了羊膜移植，三周后上皮缺损完全愈合。
患有自身免疫性疾病或接受免疫抑制治疗的患者患双侧疱疹性角膜炎的几率更高。尽管这种情况很少见，但随后可能会出现单侧神经营养性角膜炎。快速减量皮质类固醇可能是病毒感染或疱疹复发的诱因。
介绍
单纯疱疹性角膜炎一般为单侧发病，但据报道 1.3% 至 10.9% 的患者为双侧发病 [1]。已知双侧疱疹性角膜炎发生在免疫系统受损的患者中，例如患有先天性免疫缺陷、过敏症、长期免疫抑制或器官移植接受者 [1–3]。
天疱疮是一组自身免疫性皮肤病，表现为表皮内反复形成棘层松解和慢性大疱。落叶型天疱疮 (PF) 是一种临床病程相对较轻的亚型。早期症状包括皮肤湿疹样红斑和黏膜糜烂。眼部病变常有报道，这些病变大多局限于结膜（例如，伪膜性结膜炎），但角膜很少受累 [4]。单纯疱疹病毒感染常发生在天疱疮病程中，但仅有少数寻常型天疱疮和大疱性类天疱疮病例报告有疱疹性角膜炎 [5,6]。我们报道了一例 PF 患者，他在快速减量皮质类固醇后立即出现双侧疱疹性角膜炎。该病的病程为非典型神经营养性角膜炎。
病例介绍
一名 71 岁的韩国男子因一周前开始出现眼痛和流泪症状而被转诊。他没有其他眼部疾病史。他在就诊前六个月被诊断出患有 PF，并开始接受免疫抑制治疗，包括口服泼尼松龙（最初每天三次，每次 20 毫克）和口服硫唑嘌呤（每天三次，每次 50 毫克）。他的皮肤病变在三周前有所改善，从那时起，他的口服泼尼松龙剂量已逐渐减少到 40 毫克/天。
体格检查显示，患者的最佳矫正视力为右眼 20/25，左眼 20/50。裂隙灯检查显示结膜充血和地图状角膜溃疡（图 1）。双眼均无炎性房室反应。双眼角膜触觉测量仪（Cochet-Bonnet；法国巴黎 Luneau 眼科）测量值均下降至 30 毫米。
图 1
类固醇减量后双侧疱疹性角膜炎。(a)右眼和(b)左眼出现地图状上皮缺损。
我们诊断患者患有双侧疱疹性上皮炎，并开出了 3% 阿昔洛韦（Herpecid 软膏；三一制药有限公司，韩国首尔）外用软膏，每日五次。最初未使用全身抗病毒药物。在咨询皮肤科后，我们开始将口服泼尼松龙剂量减少至 30 毫克/天，并用每日两次口服 100 毫克环孢菌素 A 代替硫唑嘌呤。
局部抗病毒治疗一周后，患者右眼好转，左眼恶化，最佳矫正视力右眼20/25，左眼仅能做手部动作，裂隙灯活体显微镜检查显示右眼角膜及前房清晰，左眼基质水肿及上皮糜烂加重（图2），左眼房水反应加重（2+），前房积脓1mm。
Figure 2
患者接受局部抗病毒治疗一周后。（a）右眼角膜上皮缺损愈合。（b）左眼角膜荧光染色。即使接受局部抗病毒治疗，角膜上皮缺损仍然增大，并检测到前房积脓。
我们开始让患者每天口服 400 毫克泛昔洛韦五次，左眼加用强化局部抗生素（每两小时滴 10% 头孢唑林和 2% 庆大霉素眼药水），口服泼尼松龙剂量逐渐减少到每天 25 毫克。角膜上皮培养结果显示未发现细菌或真菌感染。
经过三周的全身和局部抗病毒治疗，患者的角膜水肿、前房积脓和房室反应已消退，但左眼角膜上皮缺损仍未改变。他开始每两小时向左眼局部涂抹一次自体血清。
我们决定对左眼角膜上皮缺损处进行羊膜移植。手术前，我们征得了患者的知情同意。新鲜冷冻羊膜（冷冻保存；韩国天安市 Bioland）采用覆盖技术移植到整个角膜上，并用 10-0 尼龙线缝合到结膜上（图 3a）。术后治疗包括每天四次局部滴眼药水（0.5% 左氧氟沙星 (Cravit®)；日本大阪参天制药有限公司）和涂抹 3% 阿昔洛韦软膏（Herpecid）到患者的左眼。他口服泼尼松龙的剂量逐渐减少到 15 毫克/天。
图 3
羊膜移植。(a)左眼羊膜移植。(b)三周后，羊膜被移除，上皮缺损已完全愈合。
羊膜移植术后三周，本例患者左眼角膜上皮缺损基本愈合，三周内慢慢减少口服泛昔洛韦的剂量，双眼继续局部使用抗生素和阿昔洛韦软膏治疗。治疗八周后，患者双眼最佳矫正视力为20/25，角膜上皮缺损完全愈合，仅剩下一小块上皮下轻度混浊（图3b）。继续局部使用阿昔洛韦软膏治疗，每日一次，并每两小时滴一次0.5%羧甲基纤维素钠滴眼液（Refresh Plus®；Allergan, Inc.，美国加利福尼亚州欧文市）。口服泼尼松龙慢慢减少（每两周减少2.5毫克）至维持剂量10毫克，每隔一天，口服环孢菌素A维持在150毫克，每日两次。全身皮质类固醇剂量逐渐减少（每两周 2.5 毫克），我们的患者继续服用维持剂量。一年后的随访检查中，没有复发感染的迹象，双眼保持最佳矫正视力。也没有任何皮肤病变恶化的迹象。
讨论
在 PF 加重期的治疗中，首选治疗是大剂量皮质类固醇联合免疫调节药物（如硫唑嘌呤或环孢菌素 A）和补充抗生素 [4]。天疱疮患者常表现为单纯疱疹病毒感染，这通常被视为机会性感染，因为这些患者通常接受长期免疫抑制治疗。眼部受累经常发生，但大多数报告的病例仅限于结膜病变 [4]。
我们的 PF 患者已接受超过六个月的长期免疫抑制治疗。随着他的皮肤病

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