双侧多发性肺动脉瘤合并空洞性肺结核一例
抽象的
肺动脉动脉瘤占胸腔内动脉瘤的 1% 以下。大多数 (>50%) 病例是由先天性心脏缺陷引起的，但肺动脉动脉瘤是肺结核的一种罕见后遗症，尸检报告显示约 5% 的慢性空洞性结核患者会出现该症状。这种可能致命的疾病的自然病史仍不清楚，最佳治疗指南也存在争议。
一名 24 岁的非洲裔护理专业学生，从内陆地区医院转诊至我们，在完成为期 6 个月的抗结核药物治疗 3 周后，出现呼吸困难、心跳和咳血等反复发作 4 周。体格检查发现结膜和手掌苍白，但没有结缔组织疾病、系统性血管炎或先天性心脏病的症状。心血管系统检查发现第二心音 (S2) 增强，肺动脉和三尖瓣区分别有舒张早期 (1/6 级) 和全收缩期 (2/6 级) 杂音。血液检查显示缺铁性贫血、出血时间延长和轻度低钠血症。胸部X光片显示双侧肺门周围卵圆形阴影，而计算机断层扫描显示双侧多发性肺动脉假性动脉瘤，周围有血肿，邻近有囊性改变、实变和树芽征。我们的患者拒绝接受手术，住院9天后死于动脉瘤破裂。
如果结核病患者在完成抗结核疗程后仍出现顽固性咯血，则应怀疑肺动脉瘤。此外，尽管肺动脉瘤罕见，但早期识别和及时手术干预对于降低发病率和预防死亡率至关重要。
背景
肺动脉系统局部扩张 (>4 cm) [1,2,3] 称为肺动脉瘤 (PAA)。由于大多数病例无症状，这种罕见疾病过去是尸检发现的，患病率为 0.001% 至 0.007% [4,5,6,7]。随着二维 (2D) 超声心动图 (ECHO)、计算机断层扫描 (CT) 和磁共振成像 (MRI) 的出现，现在越来越多的病例是在活着的患者中偶然诊断出来的 [8,9,10,11,12,13]。尽管如此，这种可能致命的疾病的自然病程仍不太清楚，最佳治疗指南也存在争议 [3,14,15,16,17,18]。
PAA 的病因众多，发病机制也各异，但约 50% 的病例与先天性心脏缺陷（动脉导管未闭、室间隔和房间隔缺损）有关 [19,20]。其他病因包括感染（结核病、梅毒、霉菌性动脉瘤）、系统性血管炎（白塞氏病、巨细胞动脉炎）、结缔组织疾病（马凡氏综合征、休斯-斯托文综合征）、退行性疾病（动脉粥样硬化）、胸部创伤和特发性 PAA [3,4,8,9,14,16,17,18,19,20,21,22,23,24]。 PAA 的临床表现大多不具有特异性，但有症状的患者经常报告呼吸困难、心悸、胸痛、咳嗽和咯血 [1,2,3,4,5,6,7,8,9,10,11,12,13,14,15,16,17,18,19,20,21,22,23,24,25,26,27,28]。放射影像学检查对于确诊至关重要，因为非特异性的临床表现必然无法得出结论。我们报告了坦桑尼亚一名 24 岁男性护理学生的双侧多发性肺动脉动脉瘤病例。
病例介绍
一名 24 岁的非洲裔护理专业学生从内陆地区的一家地区医院被转诊到我们这里，接受进一步检查和专家治疗。他的既往病史无异常，否认吸烟或静脉注射毒品 (IVDU)、胸部创伤、性传播感染 (STI) 或开放性结核病 (TB) 接触史。根据全身症状和胸部 X 光检查结果，他被诊断为肺结核，并在来我们机构就诊前 7 周完成了为期 6 个月的抗结核药物治疗（异烟肼、利福平、吡嗪酰胺和乙胺丁醇）。他大约 3 周没有症状，然后反复出现呼吸困难、心跳意识和咳血，这些症状在这次初次就诊前逐渐恶化并持续了大约 4 周。
体格检查显示，患者为一名面色病弱但思维清晰、衣着整洁的年轻人。血压 92/57 mmHg，脉搏 121 次/分钟，呼吸 19 次/分钟，体温 36.7 °C。体质指数 (BMI) 为 21.2 kg/m2（体重 59 kg，身高 1.67 m）。体格检查显示患者结膜和手掌苍白，但没有结缔组织疾病、系统性血管炎或先天性心脏病的征兆。呼吸系统检查显示双侧胸部对称运动；但叩击和听诊时，双侧乳房和乳房下区域均出现浊音和呼吸音减弱。心血管系统检查发现，肺动脉区和三尖瓣区分别有第二心音（S2）增强，并伴有舒张早期（1/6 级）和全收缩期（2/6 级）杂音。
血液学及生化检查：缺铁性贫血[血红蛋白(Hb)8.18g/dL，平均红细胞体积(MCV)61.8fL，平均红细胞血红蛋白(MCH)19.2pg/细胞，红细胞分布宽度(RDW)21.9%]，出血时间延长[凝血酶原时间(PT)14.6s，部分凝血活酶时间(PTT)32.7s]，轻度低钠血症[钠浓度(Na+)132mmol/L]。艾滋病毒、乙肝、丙肝、梅毒血清学检查均为阴性。潜血试验阴性，腹部超声检查无异常。痰培养为铜绿假单胞菌3++，对环丙沙星、庆大霉素敏感。胸部 X 光检查显示双侧卵圆形肺门周围影延伸至下肺区，左心缘轮廓征消失（图 1）。心电图 (ECG) 显示窦性心动过速，超声心动图 (ECHO) 显示右心室肥大，轻度三尖瓣反流，估计右心室收缩压 (RVSP) 为 29 mmHg（即轻度肺动脉高压），左右肺动脉多发局灶性扩张。但收缩功能保留（射血分数 53%）。GeneXpert 测试呈阳性。胸部计算机断层扫描 (CT) 显示双侧多发性肺动脉假性动脉瘤，周围有血肿，邻近有囊性变、实变和树芽征（图 2、3、4 和 5）。右肺动脉动脉瘤大小分别为 3.81×2.55 cm 和 6.96×5.34 cm，而左肺动脉动脉瘤大小分别为 2.61×2.03 cm、6.85×4.45 cm 和 7.05×4.03 cm。主肺动脉（2.55 cm）、升主动脉（2.28 cm）、主动脉弓（1.89 cm）和降主动脉（2.00 cm）的口径和大小均正常。我们诊断为双侧多发性肺假性动脉瘤，伴有空洞性肺结核，并将他送入普通内科病房。开始静脉注射环丙沙星 500 mg，12 小时一次，比索洛尔 5 mg，他达拉非（40 mg）和硫酸亚铁（270 mg）加叶酸（300 mcg）。此外，我们的患者接受了手术和病情预后方面的咨询，但他拒绝接受任何手术。住院 9 天后，我们的患者死于动脉瘤破裂。由于宗教信仰，死者亲属拒绝进行尸检，因此尸检未进行。
图 1
胸部 X 光检查（前后位）显示双侧肺门周围卵圆形阴影延伸至下肺区，左心缘轮廓征消失
图 2
胸部计算机断层扫描（冠状面和轴向视图）显示双侧肺动脉假性动脉瘤，邻近囊性改变（箭头）、实变和树芽征
图 3
计算机断层胸部扫描（轴向和冠状面）显示双侧多个肺动脉假性动脉瘤（箭头所示）及周围血肿
图 4
计算机断层胸部扫描（轴向和冠状面）显示双侧多个肺动脉假性动脉瘤（箭头所示）及周围血肿
图 5
体积渲染计算机断层扫描图像显示多个双侧肺假性动脉瘤（箭头）
讨论
肺动脉动脉瘤占胸腔内动脉瘤的 1% 以下 [29]。病因可能是特发性的，但许多疾病，包括先天性心脏缺陷、结缔组织疾病、系统性血管炎和感染，都与肺动脉动脉瘤有关 [3,4,8,9,14,16,17,18,19,20,21,22,23,24]。临床表现通常不具特异性，大致取决于动脉瘤的潜在病因、位置和大小 [9]。由于肺动脉动脉瘤的表现形式大多不明确 [4,5,6,7]，非侵入性成像技术对于诊断至关重要 [8,9,10,11,12,13]；然而，肺血管造影仍然是诊断的金标准 [2,8,19,21,23,30,31,32]。大约 20%–60% 的 PAA 患者会死于动脉瘤破裂，而其他严重并发症包括气道受压和血管内血栓形成也并不少见[9,33,34,35,36,37,38]。
结核病 (TB) 患者咯血相对常见，通常具有自限性或可通过抗结核药物控制。然而，结核病患者出现大量或多次轻微咯血会危及生命，可能源自动脉系统，需要尽早积极干预 [39,40]。拉斯姆森动脉瘤是肺结核的一种罕见后遗症，由邻近结核空洞导致肺动脉壁逐渐变弱，导致变薄和假性动脉瘤形成 [36,37,38,39]。据报道，在涉及慢性空洞性结核患者的尸检系列中，约 5% 的患者会出现这种情况 [39,40,41,42,43,44]。尽管没有明确的 PAA 治疗指南，但人们提倡使用多种外科手术方法，包括动脉瘤缝合术、涤纶移植物置换术、肺同种异体移植物置换术以及涤纶假体和无支架生物假体联合置换术 [9,19,21,28,45,46]。此外，出现大咯血的患者通常接受支气管动脉栓塞术治疗 [47]。然而，这种栓塞术需要特别小心，尤其是在假性动脉瘤中，因为它们很容易破裂并导致致命性出血 [39,43,47]。
我们的病人拒绝接受任何手术，结果在住院第九天死于动脉瘤破裂。可以说，即使他选择手术，多个双侧大假性动脉瘤的存在也会增加致命出血和其他并发症的高风险，无论使用哪种手术方法。然而，像本例一样的密切观察预示着非常糟糕的预后。据我们所知，这是坦桑尼亚首例确诊和记录的结核病相关肺动脉动脉粥样硬化病例。我们希望，该病例发表后，医生们在面对常规治疗无效的咯血时，能够考虑并评估肺动脉动脉粥样硬化。
结论
总之，即使完成抗结核疗程后，结核病患者仍出现难治性咯血，应怀疑患有 PAA。此外，尽管 PAA 罕见，但早期识别和及时手术干预对于降低发病率和预防死亡率至关重要。
缩写
计算机断层扫描
心电图
超声心动图
血红蛋白
静脉注射毒品
平均红细胞血红蛋白
平均红细胞体积
磁共振成像
钠浓度
肺动脉瘤
凝血酶原时间
部分凝血活酶时间
红细胞分布宽度
右心室收缩压
性传播感染
结核
参考
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Ting P, Jugdutt BI, Le Tan J.

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