双侧鼻唇囊肿一例
抽象的
鼻肺泡囊肿是一种罕见的非牙源性囊肿，发生在鼻翼下方。双侧鼻肺泡囊肿的病例很少见。
我们报告了一例罕见病例，一名 67 岁的日本女性患有双侧鼻肺泡囊肿，她到我们科就诊，主诉左鼻翼底部肿胀。全景 X 光检查未发现任何异常。计算机断层扫描和磁共振成像显示双侧鼻翼底部均有边界清晰的椭圆形病变。因此，临床诊断为双侧鼻肺泡囊肿。此外，这些囊肿是在全身麻醉下切除的；上述诊断得到了组织病理学证实。手术后 1 年未见复发。
鼻肺泡囊肿较少见，但可呈双侧发生，故需谨慎。
背景
鼻肺泡囊肿是一种罕见的非牙源性软组织囊肿，发生于鼻翼下方 [1]，仅占所有上颌和下颌囊肿的 0.7% [2]。约 10% 至 11% 的鼻肺泡囊肿患者为双侧发生，多见于 40 岁以上的女性 [1–11]。
鼻肺泡囊肿患者通常会抱怨鼻子附近肿胀。肿块引起的肿胀可能会延伸到鼻腔和口腔。这里我们描述了一个双侧鼻肺泡囊肿的病例。
病例介绍
2002 年 6 月 24 日，一名 67 岁的日本女性患者来我院就诊，主诉左鼻翼底部肿胀。她患有限制性肺功能障碍，60 岁时因胃癌接受治疗。她既往无鼻腔或口腔内流出物病史，无口腔颌面部创伤史，也无鼻周炎症征兆。她的社会、环境和家族史中没有值得注意的事项。
口外检查发现左侧鼻翼基底弥漫性肿胀，无压痛（图1），左侧鼻唇沟较右侧鼻唇沟不明显，左侧鼻翼因鼻翼基底明显隆起而变形。
图 1
患者首次就诊时口腔外发现。发现其左鼻翼底部有弥漫性肿胀，无压痛（箭头）
口内检查：左侧上颌龈唇沟肿胀（图2），黏膜表面正常，触诊肿胀处有波动感，无压痛，右侧上颌龈唇沟无肿胀。
图 2
第一次检查的全景X光片。仅观察到左上中切牙根尖周炎
全景X光片未见异常（图2），但发现左上中切牙有根尖周炎。CT扫描显示左鼻翼基底下方有一边界清晰的椭圆形病变，大小约为19×14×12毫米（图3）。病变相对均质，密度低于肌肉。CT图像上上颌骨和鼻中隔的吸收不明显。虽然在右侧梨状孔附近观察到高密度区域，但很难确认是否存在病变。
图 3
第一次检查时获得的计算机断层扫描图像。在左鼻翼基底下方发现一个边界清晰的椭圆形病变，大小约为 19 × 14 × 12 毫米。在右侧梨状孔附近观察到一个小的高密度区域
因患者拒绝进一步检查和治疗，采取等待观察的态度。虽然在2005年发现肿胀增加，但一直未得到治疗。由于肿胀复发且进一步加重，患者最终于2010年1月19日要求手术切除病变。2010年5月7日，磁共振成像（MRI）显示其左侧鼻翼基底处有一个囊状病变，最大直径约25毫米，右侧鼻翼基底处还有一个囊状病变，最大直径约12毫米。两个病变在T1加权图像上均显示高信号强度，在T2加权短反转时间反转恢复图像上显示低信号强度（图4a、b）。临床诊断为双侧鼻肺囊肿，于2010年5月19日在全身麻醉下实施囊肿摘除术。囊肿与鼻腔底部黏膜及提上唇鼻翼肌粘连较强。双侧上颌骨未见吸收。术后恢复顺利，术后1年未见复发。
图 4
手术前获得的磁共振图像。a. T1 加权图像。双侧鼻翼底部下方的椭圆形病变具有高内部信号强度。b. T2 加权短反转时间反转恢复图像显示低信号强度
组织病理检查显示两个囊肿内壁均为单层或多层非角化鳞状上皮，由数个杯状细胞组成，囊壁由纤维结缔组织构成，有轻度炎性细胞浸润，囊壁深层含有浆液性腺体（图5a、b），组织病理诊断为双侧鼻肺泡囊肿。
图 5
手术标本的苏木精和伊红染色切片。a. 右侧病变。b. 左侧病变。囊肿内衬有薄的、非角化的鳞状上皮，内含大量杯状细胞。囊壁由纤维结缔组织和浆液性腺体组成
讨论
鼻肺泡囊肿是发生在鼻翼区域的非牙源性囊肿。鼻肺泡囊肿最早于 1882 年被描述 [3]，Klestadt [6] 提出了其起源理论，他认为囊肿来源于侧鼻突和上颌突融合线内被困的上皮 [12]。然而，由于缺乏证据支持上述被困在该位置的观点，许多研究人员放弃了这一假设 [2]。目前认为鼻肺泡囊肿是由创伤或感染等触发事件引起的。这些事件可能会刺激原本处于休眠状态的上皮组织发展成囊性结构 [1]。
鼻肺泡囊肿仅占所有上颌和下颌囊肿的 0.7%，大约每 20,000 名患者中就有 1 名患有该病 [3]。单侧鼻肺泡囊肿在鼻子右侧和左侧的发生率相同 [13]。
Roed-Petersen 报告称，116 例鼻肺泡囊肿患者中，13 例为双侧囊肿[9]。Vasconceloset 等报告称，双侧囊肿占囊肿病例的 6.6% [13]。Choiet 等报告称，18 例患者中未观察到双侧鼻肺泡囊肿[2]。双侧鼻肺泡囊肿似乎非常罕见。我们在 1965 年至 2014 年间治疗了 20 例鼻肺泡囊肿患者，其中只有 1 例为双侧表现。表 1 总结了自 1967 年以来发表的相关报告。
有报道称，鼻肺泡囊肿在女性中发病率较高（女性与男性的比例分别为 3.5:1 和 6.5:1）[9,13]。这些囊肿最常发生在成年人中，在 40 至 50 岁年龄段发病率最高[12]。尽管西方世界的鼻肺泡囊肿总体发病率相对较低[11]，但有研究表明，这种疾病在非裔美国人中更常见[8]。
病例的临床特征相当典型。患者通常抱怨鼻子附近有肿胀 [12]。除非发生鼻塞或感染，否则囊肿无症状。感染可局部扩散并引起压痛、唇颊肿胀和面部畸形 [12]。在本例中，虽然患者在首次发现肿胀后立即就诊，但囊肿可能在就诊前已存在很长时间。由于没有可识别的疼痛并且应她的要求，8 年后才进行手术。在她的病例中，她的左上中切牙的根尖周炎的存在表明感染可能已局部扩散。
全景和口内 X 光片通常不会发现鼻肺泡囊肿的异常 [5]。因此，帮助诊断鼻肺泡囊肿的最佳方法是抽吸囊液并用造影剂替换液体，以便在 X 光片上显示病变；然而，应权衡感染风险与该操作的优势 [13]。CT 和 MRI 可准确显示鼻肺泡囊肿；因此，这些技术可用于诊断和外科治疗计划 [5]。然而，由于囊液的粘度各不相同 [5]，CT 可能无法清楚地显示液体的密度。另一方面，在 M

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