无双膦酸盐使用史的男性非典型股骨骨折：病例报告
抽象的
非典型股骨骨折很少见，尤其是在未使用过双膦酸盐的男性中，由于其不寻常的表现和临床意义，值得报告。本病例报告重点介绍了一位 73 岁男性的非典型股骨骨折的独特案例，该男性之前从未使用过双膦酸盐。
该患者为 73 岁的印度男性，没有服用双膦酸盐的病史，在轻微跌倒后出现左大腿疼痛和肿胀。X 线检查显示左侧股骨干中段闭合性骨折。随后的影像学检查显示对侧股骨即将发生骨折。全面的诊断评估（包括 X 线分析、实验室检查和临床评估）证实了诊断。对两处骨折均进行了髓内钉手术治疗。值得注意的是，患者的病史以 X 线表现、男性罕见的非典型股骨骨折以及相关风险因素为特征。治疗包括使用特立帕肽的合成代谢骨疗法，同时停用抗吸收药物。
本病例强调了考虑非典型股骨骨折对创伤史有限的老年人的重要性。它强调了合成代谢剂在治疗方案中的作用，并有助于加深对非典型股骨骨折的理解。该报告强调了对类似病例进行警惕监测和量身定制的管理策略的必要性，从而增强临床实践和患者护理。
背景
非典型股骨骨折是一种罕见的骨折，近年来在医学文献和非专业媒体中受到广泛关注。这是因为最近人们强调非典型股骨骨折与双膦酸盐等抗吸收药物有关，甚至将其称为“双膦酸盐相关近端股骨骨折”[1]。这些骨折主要见于有双膦酸盐使用史的绝经后女性 [1,2]。事实上，在未使用过双膦酸盐的男性中，很少见到此类骨折。基于这些情况，本报告介绍了一名 73 岁男性的病例，该患者既往无骨质疏松症病史或双膦酸盐使用史，在低能量创伤后左侧股骨发生非典型骨折，右侧股骨即将发生骨折。我们回顾了有关这些骨折的文献，并讨论了诊断和治疗，以便为临床医生提供正确诊断和治疗这些患者的知识。
病例介绍
一名 73 岁的印度男性，无任何重大既往病史，主诉左大腿疼痛和肿胀。患者的不适源于从 3 英尺高处的椅子上摔下来，左侧着地。摔倒后，他的左大腿立即感到疼痛，随后肿胀。患者被送往纽约一家著名医疗中心，没有报告左腿以外任何麻木、刺痛或疼痛。他与妻子和孩子住在家里，日常活动和行走保持独立。患者不吸烟，不喝酒，不吸毒，以前也没有骨折过。X 射线分析显示左侧中段股骨干闭合性骨折（图 1）。进一步的影像学显示右腿股骨中段即将发生骨折（图 2）。随后，于 2023 年 1 月 19 日，患者接受了左下肢髓内钉固定术。患者既往无任何内科或外科疾病史，也无相关家族病史。未使用过药物。进行了实验室检查以确定骨质流失的次要原因，包括乳糜泻（抗麦胶蛋白抗体）测试，结果为阴性。虽然最初的维生素 D 水平较低，但随后的调整使水平恢复正常。甲状旁腺激素水平最初略有升高，伴有钙水平略低，两者后来均恢复正常。肌酐水平最初升高，随后恢复正常。磷和镁水平保持在正常范围内。睾酮水平在正常下限（247 ng/dL）内。甲状腺功能减退症的症状是促甲状腺激素 (TSH) 水平略有升高，促使开始使用 25 µg 左旋甲状腺素。尽管 κ 和 λ 游离轻链 (FLC) 水平升高，但该比率仍保持正常，需要转诊至血液科。由于没有月亮脸或驼背等身体特征，因此排除了库欣病的怀疑。由于严重的退行性变化和压缩性骨折，脊柱的双能 X 射线吸收仪 (DXA) 扫描受到限制；然而，骨矿物质密度报告正常。未评估腕骨密度。随后对胸腰椎进行计算机断层扫描 (CT) 发现 T12、L2 和 L4 处有年龄不明的椎体压缩性骨折。患者连续接受了两次手术：2023 年 1 月 19 日因左股骨非典型骨折行切开复位头髓内钉固定术（图 3），随后于 2023 年 1 月 24 日因右股骨行预防性髓内钉固定术（图 4），这是由于对侧股骨存在类似病变和皮质破裂而采取的预防措施。
图 1
术前左股骨
图 2
术前右股骨。蓝色箭头突出显示皮质骨变薄
图 3
左股骨术后
图 4
右股骨术后。患者作为门诊患者开始使用甲状旁腺激素类似物特立帕肽进行骨合成治疗
讨论
本病例涉及一名 73 岁男性，无重大病史，从椅子上摔倒后出现左大腿疼痛和肿胀。X 光检查显示左侧股骨干中段闭合性骨折，随后的影像学检查显示右股骨即将骨折。患者接受了双股骨固定手术。实验室检查显示维生素 D 水平低、甲状旁腺激素略有升高和甲状腺功能减退。作为门诊患者，开始使用特立帕肽进行合成代谢骨治疗。DXA 扫描显示骨矿物质密度正常，但在胸腰椎观察到年龄不明的椎体压缩性骨折。患者没有骨折家族史，事故发生前未服用任何药物。
在本病例的诊断过程中，识别非典型股骨骨折带来了一些值得讨论的挑战。首先，这位 73 岁的男性没有重要的既往病史，这引起了人们对导致骨折的潜在因素的担忧。为了做出准确的诊断，进行了彻底的调查，包括影像学研究和实验室检查。X 射线在揭示左中段股骨干骨折方面发挥了关键作用，导致对右股骨进行了进一步评估，显示即将发生骨折。此外，患者跌倒后出现大腿疼痛和肿胀，因此需要排除这些症状的其他潜在原因，例如软组织损伤或常见骨折。诊断检查还涉及实验室测试以调查骨质流失的次要原因，结果显示维生素 D、甲状旁腺激素和 TSH 水平异常。值得注意的是，胸腰椎存在年龄不明的椎体压缩性骨折，这进一步使诊断过程复杂化，需要考虑不同骨折之间的潜在联系。
要确诊非典型股骨骨折，必须考虑美国骨矿研究协会 (ASBMR) 制定的标准。这些标准包含特定的放射学特征，可将非典型骨折与典型骨折区分开来 [3]。这些特征包括骨折位于股骨转子下或骨干区域、创伤史很少或没有创伤史，以及存在涉及横向或短斜向结构的特定骨折模式 [4,5]。在本例中，骨折位于左中部骨干区域，且患者创伤史很少，符合 ASBMR 非典型股骨骨折标准。比较和对比典型和非典型股骨骨折凸显了本例的独特性。与通常与高能量创伤（例如机动车事故或从高处坠落）相关的典型股骨骨折不同，这名 73 岁男性的非典型骨折是由低能量损伤（即从椅子上坠落）造成的。此外，典型的骨折通常表现出不同的骨折模式，例如螺旋状或粉碎性骨折，这与本例非典型病例中观察到的横向结构不同。了解这些区别对于正确的诊断和后续治疗至关重要。
非典型股骨骨折的相关医学背景为了解其 X 线表现、发病率和相关风险因素提供了重要的参考。X 线片上，这些骨折呈横向排列，粉碎性骨折较少，表明为脆性断裂，与典型的股骨骨折不同 [6]。此外，骨折部位局部皮质增厚是应力性骨折的特征 [6]。临床上，非典型股骨骨折以双侧发生和术后疼痛为特征 [6]。值得注意的是，非典型股骨骨折的发病率极低，尤其是在男性中。例如，戴尔进行的一项为期 5 年的研究表明，在 11,466 名出现股骨骨折的患者中，男性仅发现 5 例非典型应力型骨折，仅占所有髋部骨折的 0.04% [7]。
已发现非典型股骨骨折的若干风险因素。女性和亚裔血统会增加此类骨折的易感性 [8]。此外，使用双膦酸盐和糖皮质激素，以及存在胶原病，也会增加非典型股骨骨折的风险 [9]。除了这些常见的风险因素外，某些遗传病也被认为是潜在的诱因。这些疾病包括成骨不全症、骨质硬化症、致密性成骨不全症、低磷酸酯酶症、X 连锁低磷酸血症和骨质疏松性假性胶质瘤综合征 [10]。临床医生必须了解这些风险因素，并在诊断和治疗非典型股骨骨折时考虑这些因素，尤其是对于有相关病史或易感遗传病的患者。
非典型股骨骨折的治疗涉及多维度的方法，旨在促进骨愈合并最大程度降低并发症风险。2014 年 ASBMR 工作组报告 [6] 概述了非典型股骨骨折的推荐治疗方法。从我们患者的病例可以看出，非典型股骨骨折的手术治疗通常涉及

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