类似带状疱疹神经痛的非创伤性胸椎骨折：一例病例报告
抽象的
肋间神经痛是带状疱疹患者最常见的症状，但它可能是严重疾病的首发症状，例如非创伤性脊柱骨折，如果不及早诊断和治疗，可能会导致严重的后果。严重的肋间神经痛作为强直性脊柱炎伴非创伤性脊椎骨折的首发症状的报道很少。
患者为70岁汉族男性，既往诊断为强直性脊柱炎，因无外伤症状出现剧烈肋间痛入院，最初怀疑为带状疱疹性神经痛，随后出现双下肢麻木无力、便秘。核磁共振检查提示为胸椎骨折、脊髓受压，紧急行后路胸椎管减压术，术后肋间神经痛缓解。术后病理检查及随访结果排除脊柱结核及肿瘤。术后6个月随访，左下肢无力、麻木症状明显改善，排尿功能恢复。
强直性脊柱炎患者可能会发生非创伤性脊柱骨折。严重的肋间神经痛是脊柱骨折的早期指标，脊柱磁共振成像是诊断的关键。
背景
肋间神经痛是带状疱疹患者最常出现的症状，可能是严重疾病的早期表现，例如创伤性脊柱骨折，这是一种意想不到的临床现象。非创伤性脊柱骨折的首发症状可能是肋间神经痛，如果不及早诊断和治疗，可能会造成严重后果。强直性脊柱炎（AS）在普通人群中的发病率估计为0.1-0.5％[1]，其特征是炎症性背痛、放射学骶髂关节炎、脊柱骨形成过多和HLA-B27的高患病率[2]。不同研究中AS患者椎体骨折的患病率差异很大，从0.4％[3]到40.9％[4]。AS椎体骨折后主要神经系统并发症的发生率为29-91％[5]。严重的肋间神经痛作为非创伤性椎体骨折AS的首发症状很少被报道。因此，医生可能不会立即考虑脊柱骨折。这可能导致误诊或延迟诊断，增加神经系统并发症的风险，且恢复率低 [6]。我们在此报告一例类似带状疱疹神经痛的非创伤性胸椎骨折病例，并简要回顾文献，以提高对该病的诊断准确性。
病例介绍
一名70岁汉族男性患者，2017年8月因反复出现严重肋间痛2周而入院，无皮肤疱疹或发热。入院前2周有短暂性不完全性肠梗阻和尿潴留。入院时肋间痛（T9-10水平）性质为刺痛或切割痛，最初服用普瑞巴林后有所改善。因此，我们怀疑为早期带状疱疹病毒相关神经痛，这是神经内科最常见的神经痛形式。患者每天吸烟20余年，40年前诊断为强直性脊柱炎。有高血压病史及脑出血后遗症20余年，导致言语障碍、右侧肢体瘫痪，卧床多年。此外，他患有癫痫约15年，前列腺增生10年，骨质疏松约20年，右脚皮肤溃疡6年，慢性心力衰竭20年，20年前还做过右髋关节手术，但没有遗传性疾病。
入院时患者血压128/60 mmHg，双肺呼吸音粗，神志清楚，言语不清，右上肢肌力3级，右下肢肌力2级，左上肢肌力4级（可因剧烈全身疼痛而受到影响），左下肢肌力3级，躯干部（T9-10节段）痛觉过敏，锥体束征阴性，胸腰椎强直，活动受限。
入院后补充检查，大便潜血阴性，促甲状腺激素、空腹血糖、糖化血红蛋白、甲胎蛋白、癌胚抗原、抗核抗体、碳水化合物抗原125均正常，血常规未见明显异常，C反应蛋白正常。盆腔（图1a）、腰椎（图1b、c）、胸椎X线片（图1d）示双侧骶髂关节炎、竹节棘，符合AS的影像学特点，心电图示心肌缺血。
图 1
a骨盆X线片示双侧骶髂关节、左侧髋关节，关节面硬化，关节间隙变窄，部分关节间隙消失（箭头所示），右侧股骨头坏死。b腰椎X线片示典型“竹节脊”（箭头所示），左侧骶髂关节间隙变窄、消失，关节面硬化。c腰椎侧位片示腰椎生理曲线逆转。d胸椎X线片示胸椎后凸，椎体边缘多发骨性愈合，示“竹节脊”（箭头所示）。图像符合强直性脊柱炎（AS）的表现。e,f增强胸腰椎磁共振成像（MRI）显示T9-10处广泛异常信号（e-f，箭头），胸椎破坏（e-f，箭头）和病变内出血变化（e，箭头），椎间盘变性。T9-10椎间韧带不连续，T2加权图像上呈条索状高信号强度；怀疑棘间韧带断裂。g,h对异常胸椎周围软组织进行病理检查，可见坏死、骨碎片、肉芽组织增生、纤维结缔组织，并伴有局部出血和炎性细胞浸润，光学显微镜下（HE，原始放大倍数×40）未见肿瘤细胞、脊柱结核灶、真菌。i(图文摘要) 椎体骨折致肋间神经痛示意图。胸椎骨折导致脊髓和脊神经根受压，脊神经根经肋间神经向外延伸
患者给予普瑞巴林(150 mg/d)，第一天疼痛减轻，次日治疗无效，加巴喷丁也未能控制疼痛，曲马多有暂时作用。患者疼痛剧烈，翻身受限。住院第三天出现便秘、左下肢无力、麻木。体格检查发现双下肢肌力2/5级，下肢腱反射弱，双侧腹股沟区以下触觉感觉减退。我们发现患者有脊髓压迫症状，立即行胸腰椎增强磁共振成像(MRI)检查(图1e、f)。因脊髓压迫严重(可能由脊柱结核或肿瘤引起)，紧急找骨科会诊。患者经骨科专家会诊后，在全身麻醉下接受后路胸椎椎管减压椎弓根螺钉系统内固定术。术后患者主诉疼痛立即缓解和改善，T9-10 水平痛觉过敏，左下肢肌力 3/5 级。术后胸椎病变（组织样本取自胸椎及周围软组织）涂片未发现抗酸杆菌、酵母样真菌或细菌。手术切除的胸椎病变组织病理检查示炎性改变，但未见肿瘤细胞（图 1g、h）。结核杆菌脱氧核糖核酸（荧光聚合酶链式反应扩增）、结核多肽抗原、结核蛋白特异性细胞（病灶处）检测也均为阴性。
术后1个月随访，左下肢无力、麻木症状改善（左下肢肌力3级），膀胱排尿正常。术后6个月随访，患者情况稳定，改良Rankin量表评分为4分，患者对治疗及康复满意。
讨论
肋间神经痛很少被报道，并且很容易被忽视，因为它是 AS 后胸椎骨折的首发症状。脊髓压迫 (SCC) 的早期非典型症状导致诊断延误。尽管没有创伤，AS 患者可能会发生自发性脊柱骨折，从而导致肋间神经痛（图 1i），例如我们的患者。非创伤性脊柱骨折的 AS 患者很少见且隐匿。脊柱 MRI 对诊断至关重要。
本例患者符合1984年纽约修订版强直性脊柱炎诊断标准[7]，具体内容为：（1）腰部疼痛、僵硬持续3个月以上，且休息后症状不能缓解；（2）腰椎活动受限；（3）盆腔X线平片示双侧骶髂关节炎Ⅲ级（图1a-d），故本例患者可诊断为强直性脊柱炎。
引起肋间神经痛的原因包括：脊柱肿瘤（原发性和继发性）[8,9]、肋骨外缘脂肪瘤 [10]、广泛性特发性骨质增生 [11]、隆胸手术 [12]、胸椎间盘突出症、退行性脊柱疾病、后纵韧带骨化和脊柱脓肿。在伴有脊柱骨折的 AS 患者中，肋间神经痛作为首发症状的情况很少见。
脊神经根刺激（例如肋间神经痛）是鳞状细胞癌的早期标志，是脊柱骨折的早期预警指标。在我们的病例中，只有在患者的症状持续恶化后才做出诊断。在之前的一项研究中，五名（20%）患者的诊断时间延迟到受伤后超过 24 小时 [6]。背痛可能会被严重的肋间神经痛掩盖，就像我们的病人一样。疼痛可能局限于某一部位，但临床医生需要详细的病史，尤其是对于有认知或语言障碍的患者。鳞状细胞癌可导致自主神经受损，并伴有膀胱和直肠功能障碍 [13]，就像我们的病人一样。
我们的患者卧床数年，之前没有任何外伤。然而，他发生了自发性脊柱骨折，这可能归因于骨质疏松症，这是 AS 的常见特征。AS 患者发生脊柱骨折的风险增加了 5 倍 [14]。大多数 (23/24) 患者都有脊柱骨折并遭受低能量损伤 [6]。AS 患者的低能量创伤可导致继发于脊柱骨折的脊柱损伤[15]。AS 患者脊髓损伤 (SCI) 的发病率是普通人群的 11.4 倍 [16]。临床医生必须注意常规医疗检查和手术，因为这些检查和手术可能会导致脆弱骨骼发生医源性脊柱骨折 [17]。
MRI对强直性脊柱炎的正确诊断和鉴别诊断至关重要。MRI可检测到活动性炎症改变（骶髂关节炎或骨髓水肿）[18]；T2加权序列脂肪抑制可检测活动性炎症改变（骨髓水肿），T1加权序列可检测炎症后改变，如糜烂、硬化、强直和脂肪病变[19]。伴有脊柱骨折的强直性脊柱炎的MRI特

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