难治性腕部腱鞘炎一例报告
抽象的
马尔默分枝杆菌是一种生长缓慢的非结核分枝杆菌。它主要引起儿童肺部感染或淋巴结炎，但在成人孤立性腱鞘炎中也越来越常见。由于该病罕见且细菌培养困难，因此诊断经常被延迟。
我们报告了一种罕见的血清阴性多关节炎与传染性非结核分枝杆菌腱鞘炎之间的关联。一名 65 岁的白人女性被转诊到我们的诊所，因为她的右手指屈肌腱持续存在腱鞘炎，尽管之前已进行过两次滑膜切除术。她还报告双肩和左腕疼痛。临床外检查显示炎症参数略有升高。超声检查显示右手和右膝掌指关节滑膜炎，以及双侧肩峰下滑囊炎。手部磁共振成像也显示糜烂性腕关节滑膜炎。对第二次腱鞘切除标本的细菌学分析表明，在需氧和厌氧培养物中均未发现生长物。对腕关节的额外滑液分析未发现分枝杆菌和晶体。怀疑是血清阴性多关节炎，但开始使用泼尼松龙和甲氨蝶呤进行免疫抑制治疗后，腱鞘炎的临床症状没有改善。但其他关节反应良好，炎症参数恢复正常。后来由于副作用而停止免疫抑制治疗。由于腱鞘炎严重恶化，进行了第三次滑膜切除术。活检中发现了马尔默分枝杆菌，从而诊断为传染性腱鞘炎。此时，我们开始进行抗结核治疗，但反应不完全。抗菌和免疫抑制治疗相结合最终带来了理想的临床改善。
非结核分枝杆菌腱鞘炎的治疗方法尚不明确，但将抗生素与手术清创相结合可能是最合适的方法。我们的病例强调了对于常规治疗无效的炎性腱鞘炎患者，临床高度怀疑非典型感染的重要性。
背景
非结核分枝杆菌 (NTM) 是腐生细菌，主要存在于水和土壤中。它们通常无致病性，可在免疫功能低下的患者中引起各个部位的机会性感染，但在免疫功能正常的患者中也越来越常见。大约 90% 的病例涉及肺部，其余 10% 涉及淋巴结、皮肤和肌肉骨骼系统 [1,2,3]。在 120 多种 NTM 中，只有少数已知会引起骨关节感染（主要在手部），最常见的是海洋分枝杆菌，其次是堪萨斯分枝杆菌，其他 NTM 引起的感染要少得多 [4]。马尔默分枝杆菌是一种生长缓慢的 NTM 种，可导致免疫功能低下或易感患者的肺部感染（约 80% 的病例）。主要的肺外疾病是儿童颈部淋巴结炎。孤立性腱鞘炎是一种极为罕见的表现，文献中仅描述了 11 例 [5]。在这 11 名患者中，只有两名患者曾患过炎症性风湿病，而且与我们的病人不同，他们在感染前都接受了免疫抑制治疗。NTM 腱鞘炎的诊断经常被延迟，主要是因为这种疾病很罕见，但也因为细菌培养困难 [6]。对于免疫功能正常的个体来说，对这种感染的认识甚至更低。如果不及时治疗，这种病症可能会导致严重的发病率和不必要的干预。因此，及时识别和治疗至关重要。需要免疫抑制的伴随风湿病的治疗可能具有挑战性，我们将在后面讨论。因此，我们认为我们的病例可以帮助提高对非典型分枝杆菌感染的认识并改善患者的管理。
病例介绍
我们报告了一位 65 岁的白人女性患者，她于 2017 年 3 月出现持续性右手腕疼痛和肿胀（图 1）。
图 1
右腕掌侧大面积肿胀，伴有手部肌肉萎缩
她患有动脉高血压和无症状脑动脉瘤，并且长期饮酒（2-3 单位/天）和吸烟（50 包年）。她 4 年前有三叉神经痛手术史。她服用氨氯地平[10 毫克/天口服（PO）]和阿利吉仑（300 毫克/天口服）治疗高血压，服用低剂量阿司匹林（100 毫克/天口服）治疗脑动脉瘤。她没有结核病、血栓形成或流产病史。她的家族史中没有自身免疫性疾病、风湿病和牛皮癣。她没有水族馆或与动物的任何接触，并且在过去的一年中没有旅行过，但她喜欢园艺。她是一名退休的女服务员，已婚，有一个儿子。
患者无炎性腰痛、呼吸道症状、牛皮癣或葡萄膜炎。她没有外伤史，但去年做过腕管松解术。术中发现所有深层和浅层手指屈肌腱均患有腱鞘炎，因此进行了腱鞘切除术。最快 2 个月后，腱鞘炎复发，进行了第二次腱鞘切除术。然而，患者在 4 个月后再次复发，被转诊至我们的风湿病门诊进行进一步检查。除了右手腕疼痛外，她还抱怨左手腕和双侧肩膀疼痛。血压 142/86 mmHg，脉搏 64 次/分，体温 36.7 °C，身高 157 cm，体重 50 kg。关节检查除屈肌腱鞘炎外未发现异常，全身检查正常，包括淋巴结状态以及心肺听诊。同样，没有肝肿大或脾肿大。神经系统评估显示步态、肌力和感觉正常。
临床旁检查显示炎症参数略有升高（C反应蛋白32mg/L，红细胞沉降率28mm/h，白细胞12.8G/L，中性粒细胞11.65G/L，淋巴细胞0.64G/L，血栓细胞430G/L），血红蛋白正常（157g/L），无嗜酸性粒细胞或嗜碱性粒细胞。抗核抗体为1：160，无特异性，类风湿因子、环瓜氨酸肽抗体和HLA B-27均为阴性。以下参数正常：校正钙（2.36 mmol/L）、磷酸盐（1.01 mmol/L）、肌酐（56 μmol/L）、尿酸（286 μmol/L）、铁（17.3 μmol/L）、转铁蛋白（31 μmol/L）、转铁蛋白饱和系数（0.28）、谷草转氨酶 (GOT)（24 U/L）、谷丙转氨酶 (GPT)（26 U/L）、碱性磷酸酶（78 U/L）、γ-谷氨酰转移酶 (GGT)（23 U/L）、25(OH) 维生素 D（28.4 μg/L）、甲状旁腺激素（10 ng/L）和促甲状腺激素（1.27 mU/L）。铁蛋白略有升高，为 335 U/L（正常值 ≤ 300 μg/L），很可能是由于炎症以及长期饮酒所致。尿液分析正常。人类免疫缺陷病毒 (HIV) 和病毒性乙型肝炎和丙型肝炎血清学以及潜伏性结核病的 ELISPOT 检测均为阴性。
手部 X 光检查未发现侵蚀或软骨钙化，胸部 X 光检查未发现结节病或潜伏性结核病的迹象。磁共振成像 (MRI) 和 X 光检查未发现脊柱关节炎的迹象。除了屈肌腱鞘炎外，超声检查（图 2）还发现腕部和右手 2-4 掌指关节 (MCP) 滑膜炎、右膝少量无症状积液以及双侧肩峰下滑囊炎。
图 2
右腕部背内侧超声检查，彩色多普勒活动性强
手部磁共振成像（图3）证实了高度炎症性的手指屈肌腱鞘炎，并显示出糜烂性腕骨滑膜炎。
图 3
右手磁共振成像，横向视图：红色箭头显示浅屈肌腱和深屈肌腱的腱鞘炎；蓝色箭头显示腕骨侵蚀
前两次滑膜切除标本的组织病理学分析显示淋巴细胞浸润，伴有罕见的肉芽肿反应，第二次滑膜切除标本的过碘酸希夫染色呈阴性。第一次标本未进行微生物学研究；第二次滑膜切除标本的革兰氏染色和标准细菌培养（需氧和厌氧）均为阴性。进一步分析腕关节滑液，发现分枝杆菌特异性培养、金胺染色和结晶均为阴性。由于没有发烧，因此未进行血培养。
初步诊断为血清阴性多关节炎。作为鉴别诊断，我们讨论了多发性肌痛（排除，因为大规模腱鞘炎与临床表现不符）以及周围性脊柱关节炎（可能性较小，因为关节炎主要为对称性，位于上肢，HLA B-27 为阴性）。
医生开了糖皮质激素（强的松龙最高剂量 30 mg/天）和甲氨蝶呤（每周皮下注射 15 mg），腕关节临床症状无明显改善，但其他关节症状缓解，炎症参数恢复正常。10 个月后，由于副作用，治疗停止。由于腱鞘炎严重恶化，医生在同一时期进行了第三次滑膜切除术，结果显示有非结核性肉芽肿性炎性浸润。分枝杆菌分析结果为阴性，包括金胺染色、结核分枝杆菌复合群实时聚合酶链反应 (PCR) 和泛分枝杆菌 PCR（用于检测 NTM）。与分枝杆菌特异性培养物孵育 26 天后鉴定为马尔默分枝杆菌，对克拉霉素、乙胺丁醇、莫西沙星、利奈唑胺、利福布汀、氯法齐明和利福平具有抗菌敏感性。因此，我们得出结论，腱鞘炎的病因是感染性的，并开始使用乙胺丁醇（600 毫克/天口服）、利福平（450 毫克/天口服）和克拉霉素（500 毫克，每日两次口服）进行抗结核治疗。不久之后，由于严重的舌炎，克拉霉素被换成阿奇霉素（350 毫克/天，口服）。治疗两个月后，由于没有任何改善，怀疑同时存在风湿性炎症成分，经过仔细考虑并征得传染病专家的同意，加用小剂量来氟米特（10 毫克/天，口服）。我们还对屈肌腱鞘注射了糖皮质激素和倍他米松，以避免第四次滑膜切除术，一个月后肿胀得到部分改善。经过 6 个月的抗结核治疗，患者恢复了几乎正常的腕关节活动能力。尽管仍有一定程度的腱鞘炎，但患者还是决定不顾医生的建议停止抗菌治疗，但同意将来氟米特的剂量增加到 20 毫克/天。最后一次就诊时，抗结核治疗 10 个月后，服用来氟米特 1 年后，情况保持稳定。尽管我们建议

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