腹部放线菌病类似横结肠恶性肿瘤:病例报告和文献综述
抽象的
放线菌病是一种罕见的炎症性细菌性疾病,由放线菌引起,偶尔会影响大肠。据报道,播散性放线菌病是一种与宫内节育器相关的罕见并发症。我们报告了一例类似于横结肠恶性肿瘤的腹腔内放线菌病病例。
一名之前健康的 40 岁僧伽罗族女性因间歇性绞痛性左侧腹部疼痛(持续 2 个月)而接受检查。腹部计算机断层扫描显示降结肠壁环向增厚,管腔变窄,有证据表明管腔外延伸至相邻的壁层腹膜和腹壁,提示为 IV 期肿瘤。进行了探查性剖腹手术和扩大的左半结肠切除术。肉眼检查显示横结肠和降结肠上有肿块病变,并有多个脓肿。组织学检查提示为放线菌病,无恶性肿瘤证据。
对于患有慢性腹痛的年轻患者,应考虑腹部放线菌病。应了解,其表现可能不明确且变化很大。计算机断层扫描引导下的活检/细针穿刺或腹腔镜检查和活检可能有助于确诊,并可避免不必要的手术干预。
背景
放线菌病是一种罕见的炎症性疾病,由厌氧菌放线菌引起 [1]。它们是革兰氏阳性菌,是正常人体菌群的一部分。放线菌需要厌氧微环境才能增殖,因此需要许多其他细菌同时存在才能增殖 [1]。文献中报道了与宫内节育器相关的放线菌病,主要累及骨盆 [2]。主要累及肠道的放线菌病很少见,最常见的部位是回肠末端和盲肠 [3,4]。
放线菌病的临床和放射学特征可能类似于其他良性和恶性腹部疾病,例如结核病、憩室炎、炎症性肠病和恶性肿瘤。因此,诊断通常很困难,并且该疾病通常在手术后通过组织学检查发现 [5]。
在本病例报告中,我们介绍了一种罕见的类似大肠肿瘤的腹腔内放线菌病。
病例介绍
一名 40 岁僧伽罗族女性,既往健康,曾出现持续 2 个月的间歇性绞痛性左侧腹部疼痛病史。无其他下消化道症状,无体重减轻或食欲不振。血流动力学稳定。无可触及的腹部肿块或腹膜炎证据,其余病史和检查均无异常。她没有重大家族病史。她失业了。基本生物化学检查(包括全血细胞计数和肾脏和肝脏检查)均在正常范围内。结肠镜检查显示降结肠脾曲远端几厘米处管腔变窄。活检显示感染性结肠炎已消退,无恶性肿瘤证据。腹部计算机断层扫描和结肠造影显示降结肠壁环状增厚,管腔从脾曲下方 3 cm 向下延伸,并有证据表明癌细胞通过浆膜向管腔外扩散并浸润邻近壁层腹膜和腹壁,提示为 IV 期肿瘤。没有腹部转移的证据。
计划对疑似恶性肿瘤进行手术探查和切除。探查性剖腹手术发现横结肠和降结肠上存在肿块病变,多个脓肿附着,近端降结肠处有一段狭窄。肿块附着于大网膜和结肠周围脂肪。发现下肠系膜动脉沿线有多个肿大淋巴结。患者接受了扩大左半结肠切除术和端对端结肠结肠吻合术。
手术标本包括横结肠和降结肠,共长 370 mm,直径 50 mm。降结肠管腔在距近端切除边缘 130 mm 处变窄。变窄段的横结肠和降结肠上附着一个 90 x 70 x 45 mm 的肿块,肿块内有多处脓肿。
肿块切片镜检显示多发性脓肿,周围有成纤维细胞反应和混合性炎性浸润,并伴有异物型巨细胞。偶尔脓肿内含有少量嗜碱性菌落,提示放线菌病。淋巴结有反应性改变。没有结核病、炎症性肠病或恶性肿瘤的证据(图 1、2)。
图 1
肠壁切片:放线菌菌落(白色箭头)显示嗜碱性辐射丝。苏木精和伊红,×100
图 2
肠壁切片:放线菌菌落(白色箭头)被以中性粒细胞为主的炎症细胞(黄色箭头)包围。苏木精和伊红,×200
患者接受静脉青霉素治疗 10 天,随后经组织学复查,改为口服青霉素 6 个月。无手术相关并发症。1 年后随访评估显示患者无症状,无肠梗阻临床证据。
讨论
以色列放线菌是一种丝状革兰氏阳性杆菌,是人体微生物群落中常见的一种成分 [6]。放线菌病在世界许多地方都有报道。虽然大多数报道的放线菌病病例都是男性,但尚未证实某一特定性别的放线菌病患病率较高。
据报道,在所有放线菌病病例中,高达 20% 的患者会累及腹部器官。临床表现可能有所不同,并且已知与恶性肿瘤、炎症性肠病和结核病相似 [7]。
放线菌是肠道和女性生殖道正常菌群的一部分。在肠道中,它通常存在于盲肠和乙状结肠的停滞段。它通常不会引起任何疾病。然而,肠坏死、以前的腹部手术、异物、阑尾炎和穿孔等因素可能会导致感染。确切的机制尚不清楚,一些作者推测肿瘤或炎症过程可能导致放线菌病的发展[8,9]。同样,我们无法确定我们病人的病因。
放线菌病通常发生在回肠末端、盲肠和阑尾,升结肠较少见。放线菌病导致的阻塞很少见,因为肠道通常受影响的区域含有液体物质,且管腔较宽。横结肠和降结肠很少受累,而这恰恰是报告病例的受累区域。
放线菌病的表现形式多种多样。已知其表现为肠梗阻 [10]、多发性脓肿和引流窦 [11]、类似恶性肿瘤的肠道肿块 [1,12,13]、肠穿孔 [3,14] 和急性阑尾炎 [15]。有时患者会出现与报告病例相似的非特异性症状,如腹痛、发烧和体重减轻 [16]。由于放线菌病罕见,因此其他险恶病因被优先考虑,这会导致与延迟诊断和手术相关的不必要发病率。然而,该病的惰性、缓慢进展的特性是诊断的重要线索,就像本例一样。
放线菌病通常是术后诊断的,但在某些情况下,对内窥镜获取的标本进行组织病理学评估可能有助于诊断。当放线菌病表现为肠梗阻或类似恶性肿瘤的腹部肿块时,通过影像学诊断会变得困难。然而,增强计算机断层扫描 (CT) 有时可以显示腔内或腔外实性肿块,局部衰减区域侵入附近组织 [17,18]。通常,放射学发现与恶性肿瘤、腹部结核或炎症性肠病的发现相似。CT 扫描或钡剂检查中最常见的发现是壁内侵袭并形成狭窄、因肿块效应而导致的管腔逐渐变窄以及粘膜皱襞增厚。然而,这些特征也见于上述情况,因此并不是放线菌病所特有的 [19]。
此外,常见的表现包括受累肠道附近有一个大肿块,这在结肠放线菌病中很常见。在直肠乙状结肠区域,囊性肿块更常见,而在横结肠或升结肠区域,纯实性肿块常见。这些特征可能有助于诊断 [20]。在疾病的后期,可能会发生导致跨组织平面浸润的慢性炎症,形成多个瘘管,通向腹壁、会阴、其他附近器官或肠管之间 [18]。
组织病理学和微生物学分析是诊断的关键。如果从手术标本或针吸标本中检测到硫颗粒和/或放线菌培养物,即可确诊。内镜活检通常只能进行有限的研究,并且只能显示没有硫颗粒的慢性炎症。这是因为组织取样的深度有限。硫颗粒代表放线菌菌落。虽然这具有很强的提示性,但它并不是放线菌病的特异特征。硫颗粒可能见于诺卡氏菌病、葡萄孢菌病和曲霉菌感染 [16]。因此,CT 引导下细针抽吸 (FNA) 可能有助于诊断。然而,在大多数情况下,当小肠或大肠受累时,获取适当的样本是困难且具有挑战性的。此外,样本可能不能充分代表活