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妊娠期肢体创伤后肿瘤性钙化1例

  • 时间:2025-01-23 09:33:28 作者: admin 阅读:26
妊娠期肢体创伤后肿瘤性钙化:一例报告
抽象的
肿瘤钙质沉着症是一种罕见的疾病,其特征是大关节的关节周围软组织内出现钙化肿块,但很少发生在手部。
我们介绍的病例是一名 31 岁的印度孕妇,她的右手中指指尖因表皮撕裂而出现疼痛肿胀,持续了三个月。她其他方面都很好,血清钙和磷酸盐水平正常。X 线平片显示掌侧牙髓腔软组织内有一簇密集的分叶状钙化结节,符合肿瘤性钙化症的诊断。该诊断是根据手术切除后的组织病理学检查确认的。
据我们所知,我们报道了手指内肢端肿瘤性钙化症的唯一病例,也是妊娠期间发生该病的第一例描述。我们回顾了肿瘤性钙化症的病因、发病机制和治疗。
介绍
肿瘤性钙化是一种罕见的病理实体,其特征是关节周围结缔组织中出现多个边界清晰的肿瘤样钙化肿块。这些病变主要由钙羟基磷灰石晶体和无定形磷酸钙组成 [1]。它们最初由 Giard 于 1898 年描述 [2],并被称为内皮钙化。肿瘤性钙化这一术语由 Incla 等人于 1943 年创造 [3],他们描述了一种家族性疾病,其特征是血清钙水平正常,血清磷酸盐水平升高或正常。术语“肿瘤性钙化”也被广泛用于描述在肾功能不全、甲状旁腺功能亢进、维生素 D 过多症和乳碱综合征等情况下发生的继发性转移性关节周围钙化。这些疾病表现出钙和磷稳态的潜在异常。相反,营养不良性肿瘤钙质沉着症是由于软组织受损或失活而发生的,但生物化学反应正常,例如在创伤、感染、炎症或肿瘤形成之后。
肿瘤性钙化最常见的病因是慢性肾衰竭,据报道,接受血液透析的患者中肿瘤性钙化患病率为 0.5% 至 1.2% [4]。家族性肿瘤性钙化在非洲裔患者中的发病率明显较高,但无性别差异 [5]。鉴别诊断包括导致异位钙化的其他疾病,例如钙化性肌腱炎、全身钙化性钙化、局限性钙化性钙化、滑膜骨软骨瘤病、滑膜肉瘤、骨化性肌炎、痛风石和钙化性肌坏死。
肿瘤性钙化最常发生在髋关节、肘关节、肩关节、足关节和腕关节周围,且易发生在伸肌表面 [1]。该病通常不累及手部,据我们所知,我们报道的病例是首例妊娠期间发生的创伤后肢端指尖病变病例。
病例介绍
一名 31 岁的印度裔女性,惯用右手,有三个月来右手中指掌尖上方肿胀加剧的病史。她回忆说,当时用一把干净的菜刀在该区域划伤,伤口很浅,用干净的干敷料包扎后成功愈合。随后,她注意到指尖局部疼痛肿胀在三个月内逐渐出现并扩大。就诊前两周,她的全科医生为她开了抗生素治疗疑似感染,但症状没有改善。虽然受伤时她已怀孕 30 周,没有并发症,但她没有全身性疾病病史或相关家族史。
临床检查发现患者右手中指指尖指腹腔内有一处单发性 1.5 cm × 3 cm 椭圆形病变,有压痛感,并延伸至远端指间关节。肿胀呈坚固、无波动的结节状,上方中央有一小点,无分泌物(图 1)。患者手部神经血管完整,无区域淋巴结肿大。远端和近端指间关节活动范围均正常。
图 1
手指病变术前临床照片。
实验室检查结果(全血细胞计数、尿素及电解质、血沉、C反应蛋白、血尿酸、钙、磷酸盐及碱性磷酸酶)均在正常范围内。X线平片显示远端指骨附近软组织内有多发边界清楚的钙化肿块,累及远端指间关节,部分肿块延伸至近端指骨区远端(图2)。随后怀疑为肿瘤性钙化。
图 2
术前X光片。
在患者全身麻醉和止血带控制下,通过指腹上方 3 cm 的掌侧中线纵形切口为患者实施手术切除。宏观上,切除三块坚实、致密、白垩色结节组织,大小从 30 mm × 10 mm × 5 mm 到 10 mm × 5 mm × 2 mm 不等,并送去组织病理学检查(图 3)。显微镜下,标本由致密纤维组织碎片组成,周围是严重钙化的碎片结节。钙化周围可见局灶性异物巨细胞。没有可识别的上皮元素,也没有恶性肿瘤的证据。这些特征与肿瘤性钙化症的放射学诊断相符。术后 X 光片证实钙化组织已成功切除(图 4),患者恢复良好,六个月的随访检查中未见复发迹象。
图 3
术中照片。
图 4
术后X光片。
讨论
自 Inclanet 等人的原创系列 [3] 发表以来,已有 300 多例肿瘤性钙化症病例被报道。已发表了几例手部病变病例 [6–9],病变最常影响掌指关节。尽管曾报道过严重创伤后拇指尖病变 [9],但文献中尚无单独发生在手指远端指骨和/或肢端区域的肿瘤性钙化症的报道。此外,我们描述的病例涉及妊娠和肿瘤性钙化症,这是独一无二的。影响手部的肿瘤性钙化症的一个显著特征是疼痛,因为其位置浅表且压迫邻近的皮神经 [7]。
文献中关于肿瘤性钙质沉着症的诊断标准不一致,有些文献指出只有家族性类型才符合该诊断,如 Incla 等人 [3] 最初描述的 [1]。Smack 等人 [10] 回顾了文献,提出了一个基于发病机制的分类系统:原发性正磷血症,特征是血清电解质正常,包括钙和磷酸盐;原发性高磷血症,由低磷酸盐尿引起;继发性肿瘤性钙质沉着症。
原发性和继发性肿瘤性钙化病因尚不清楚,但人
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