罕见的孤立性单侧翼外肌骨化性肌炎：一例病例报告
抽象的
创伤性骨化性肌炎是一种病理状况，其特征是因暴力或反复创伤而导致骨组织骨外形成。
一名 30 岁的意大利男子因面部多处骨折接受手术治疗后，出现张口功能逐渐受限的症状。计算机断层扫描显示左侧翼外肌纤维明显钙化。初步诊断为左侧翼外肌创伤性骨化性肌炎。医生建议进行手术切除，但未实施。我们的患者接受了物理治疗，结果下颌运动并未完全恢复，但张口功能恢复到了可接受的程度。
骨化性肌炎是一种罕见的并发症，可由肌肉创伤引起。因此，应特别注意手术创伤。在本例中，根据文献考虑手术切除，并建议我们的患者进行手术切除，但由于没有任何疼痛或对日常生活活动没有任何重大限制，他拒绝了。因此，他接受了物理治疗，符合我们部门的指导方针，结果下颌运动没有完全恢复，但张口功能恢复得还算可以接受。
介绍
骨化性肌炎 (MO) 是一种相对罕见的疾病，其特征是骨外部位成熟骨骼的形成 [1]。骨化性肌炎可分为两类：进行性 MO 和创伤性 MO。
进行性骨化性肌炎或 Munchmeyer 病是一种常染色体显性遗传的遗传性疾病。该病从婴儿早期开始出现症状，并影响多块肌肉。随之而来的功能限制是渐进性的和致残性的。通常，该病伴有骨骼畸形、性发育障碍和耳聋 [1]。20% 的患者还可能出现头部和颈部受累 [2]。
创伤性骨化性肌炎(MOT)是一种更为局限的形式，涉及受到暴力或反复创伤的单个肌肉或肌肉群[1]。
MOT 又称为局限性骨化性肌炎。它在骨科文献中经常被报道，通常涉及股四头肌和肱前肌，并且似乎发生在严重钝性创伤之后，例如运动相关损伤或反复轻伤。然而，颌面部很少受累，已知病例仅报告了 52 例 [2]。
我们报告了一例左侧翼外肌孤立性单侧 MOT 病例。
病例介绍
2010 年 6 月，一名 30 岁的意大利男子因摩托车事故导致面部多处骨折被转诊至我们科室。
体格检查显示中下面部三分之一处弥漫性水肿、双侧眶周水肿和脸颊弥漫性凹陷。口腔内检查发现上下颌严重异常活动，咬合不正、前牙开合和黏膜撕裂。我们的患者还抱怨双侧鼻唇区和脸颊麻木。计算机断层扫描 (CT) 显示鼻骨骨折，伴有 1、2 和 3 处 Le Fort 骨折、右侧旁正中下颌、双侧颧骨骨折、眶底、蝶窦壁和翼突（图 1）。
图 1
术前轴向投影计算机断层扫描显示双侧翼突骨折。
本例患者在全身麻醉下接受手术。采用口腔、双侧结膜及经皮入路对面部主要骨折进行复位和固定。手术治疗无需任何颌间固定。
我们的患者接受了临床和放射学术后随访。一个月后，即 7 月，我们的患者抱怨开始逐渐出现张口受限。他的最大切牙张口 (MIO) 为 10 毫米，几乎完全没有任何前伸、左右侧下颌运动（表 1）。根据患者的症状，几天后安排了 CT 扫描，结果显示左侧翼外肌明显钙化。发现从左翼突延伸到下颌髁的不规则骨化肿块（图 2）。初步诊断为左侧翼外肌 MOT。
图 2
手术后一个月的轴向投影术后计算机断层扫描显示左侧翼肌纤维明显钙化（箭头）。
我们建议手术切除骨化灶，但我们的患者拒绝了，因为他没有任何疼痛，日常生活活动也没有任何明显限制。因此，我们立即建议他接受物理治疗（FKT），按照我们部门的指导方针。
我们给患者进行了一套强制主动张口和被动张口的训练，目的是矫正下颌的活动模型，使其达到满意的活动范围。
我们要求患者在镜子前张开嘴，嘴呈直线。然后，他必须练习前伸和左右侧移运动。患者通过用手指轻轻按压来完成每个动作。每天必须进行四次练习，每个运动向量重复约 20 次。
30 天后他回来了，MIO 为 25 毫米，下颌运动有轻微改善（表 1）。
2011 年 7 月，开始物理治疗 12 个月后，我们的患者下颌运动范围得到改善，MIO 达到 30 毫米（表 1），而其他下颌运动没有明显恢复（图 3）。此外，另一次 CT 扫描显示左侧翼外肌钙化持续存在（图 4），这解释了临床症状未完全消退的原因。
图 3
物理治疗后（12 个月）下颌运动。（A）最大切牙张开度；（B）突出度；（C）右侧；（D）左侧。
图 4
物理治疗后（12 个月）计算机断层扫描。（A）轴向投影，上方箭头指向左侧翼状肌的钙化；（B）三维体积渲染，下方箭头指向左侧翼状肌的钙化（上视图）。
讨论
涉及翼外肌的 MOT 罕见，文献报道的病例仅有 10 例 [3–11]，包括本例（表 2）。男性和女性的比例为 7:3，患者平均年龄为 36.6 岁（范围为 21 至 65 岁）。
在大多数情况下，外翼肌与颌面部其他肌肉共同受累。只有一例 [3] 和我们的病例描述了外翼肌的孤立性单侧 MOT。
MOT 描述了软组织中发生良性异位骨化的修复过程 [12]。
关于咀嚼肌 MOT 的病因，已描述了几种原因：拔牙、牙源性脓肿、局部麻醉注射、颈托、颏成形术、牙齿矫正不当、直接力量和面部骨骼骨折 [13]。
关于MOT的发病机制有很多种理论，但对于其确切的机制尚无统一意见[1]。
Carey[14]对其发生发展提出了4种主要理论：骨碎片移位到软组织并随后增生；骨膜碎片脱离到周围组织并伴随骨祖细胞的增生；创伤引起的骨膜穿孔，骨膜下的骨祖细胞迁移到周围软组织；创伤时软组织内骨碎片溶解产生的骨形态发生蛋白（BMP）使骨外细胞暴露于BMP而发生化生。Arima等[15]认为散在的骨碎片自溶会释放骨形态发生蛋白，诱导血管周围间充质细胞分化为肌肉组织，从而形成相对均质的骨块，并发现创伤到首次发现钙化肿块的时间间隔为3周至20多年。
许多科学文章 [3,12,16] 中都提到了最受认可的理论，该理论认为 MOT 是由最初的肌肉内出血引起的，伴随血管肉芽组织大量增生，随后转化为软骨。
由于男性的生活方式更为活跃，因此他们受到创伤的可能性是女性的三倍。MOT 最常发生的部位是咬肌，这可能是因为咬肌位于下颌骨外侧，容易直接受到外力 [3]。但也有报道涉及内侧翼肌、颞肌、胸锁乳突肌、颏肌、颈阔肌、斜角肌、肩胛舌骨肌、颊肌和颏舌肌。相比之下，外翼肌很少受到影响，文献中仅报道了一例单独的单侧 MOT 病例，可能是由严重的面部蜂窝织炎引起的 [3]。
在我们的病例中，我们的患者有明显的面部创伤史，并且翼突骨折可能导致左侧翼突肌的 MOT。
患有涉及咀嚼肌的 MOT 的患者通常表现为 MIO 限制。