双绒毛膜双羊膜妊娠中完全性葡萄胎与正常胎儿共存一例
抽象的
葡萄胎与正常胎儿共存的情况非常罕见。它可表现为正常胎儿的完全性葡萄胎或正常胎儿的部分性葡萄胎。对于出现这种情况的患者的最佳治疗数据很少，大多数患者预后不良。
我们介绍一例 26 岁非洲裔女性的病例，她是 1+0 产妇，孕中期出现完全性葡萄胎与正常胎儿共存，并介绍了其治疗的复杂性。患者在妊娠中期接受异常扫描，结果诊断为完全性葡萄胎与正常胎儿共存。葡萄胎也覆盖了宫颈口。由于存在大出血的风险，建议患者终止妊娠，但她仍渴望继续妊娠。她因出血入院两次，最后一次入院时还患有绒毛膜羊膜炎，需要在怀孕 25 周 1 天时进行子宫切开术。患者康复良好，不幸的是，新生儿在另一家医疗机构因呼吸系统并发症早期死亡。
在此案例中，患者有一个正常胎儿，同时存在完全性葡萄胎和完全性前置胎盘，我们对其进行了密切监测，但在妊娠 25 周 1 天时，患者因绒毛膜羊膜炎而接受了子宫切开术。超声检查结果显示，其中一个妊娠囊呈暴风雪状，而另一个妊娠囊中有一个正常胎儿。这种情况很少见，由于可能会引起产妇和胎儿并发症，医生会陷入困境。关键信息是，如果患者有一个完全性葡萄胎和正常胎儿并存，我们可以对其进行支持治疗，直到胎儿存活。绒毛膜羊膜炎影响了此次妊娠的继续。
介绍
正常妊娠伴有完全性葡萄胎的情况极为罕见，据报道，每 22,000-100,000 例妊娠中就有 1 例 [1,2]。它也被称为悲伤胎儿综合征。正常胎儿与葡萄胎共存会导致胎儿和产妇并发症，因此治疗存在争议 [3]。文献中只有 54 例在葡萄胎伴有双胞胎妊娠后活产。大多数病例最终流产。产妇并发症也很常见，高达 50% 的妊娠会出现并发症，早产的发生率非常高 [4]。因此，关于最佳治疗方案的数据很少。这给这些患者的治疗带来了临床困境 [1,5]。我们介绍了一例完全性葡萄胎与正常妊娠共存并发绒毛膜羊膜炎的病例，该病例需要提前分娩。
一名 26 岁的非洲妇女，产妇 1+0，孕 2 次，孕 19+1，到胎儿-母体医学科接受异常扫描。她在前一次怀孕时曾患过先兆子痫，后来又经历了胎盘早剥，需要紧急剖宫产。
超声检查显示双胎妊娠，其中一个囊内有一个活胎，另一个囊内有多个囊性病变，中间被膜隔开（图 1）。超声检查还显示典型的暴风雪样外观，与完全性葡萄胎妊娠一致（图 2）。葡萄胎的胎盘也覆盖了宫颈内口（图 3）。没有胎盘粘连谱的证据。活胎具有正常的解剖学和生长参数，超声检查估计年龄为 19+5。
图 1
完全性葡萄胎妊娠与暴风雪症状共存
图 2
葡萄胎覆盖宫颈内口的图片
图 3
不同羊膜囊中的正常胎儿和葡萄胎
初步检查显示血红蛋白为 12 g/dl，甲胎蛋白为 286，β hCG 为 165,780.40 mIU/ml。患者未接受过侵入性核型或细胞遗传学研究。我们告知患者妊娠预后不良以及大出血风险，并建议考虑终止妊娠。然而，她渴望继续怀孕，因此我们建议她进行两周的产科扫描和密切随访。
4 天后，她出现阴道流血。检查时，她的生命体征正常，窥器检查显示宫颈口部分开放，无活动性出血、囊泡或妊娠产物。胎儿听诊正常。她出院后继续在家监测。
4 天后，她出现出血、下腹部和背部疼痛、头痛以及轻度头晕。全血象显示她的血红蛋白下降至 10.5 g/dl。超声检查发现胎儿存活率为 20 + 3，为葡萄胎。患者入院观察，并同意在发生大出血时进行紧急子宫切开术。患者仍然拒绝终止妊娠，并渴望继续怀孕。每天进行间歇性胎儿听诊。她的情况一直很稳定，在症状缓解 2 天后出院，并明确了危险体征并安排 1 周后复查。
她在怀孕 25 周 1 天时就诊，即入院后第二次复查 2 周后，出现大量出血。她还感到寒冷，下腹部疼痛并放射到背部。她能感觉到胎动。她的血压为 132/64 mmHg，心动过速为 104。窥器检查显示宫颈内有明显的葡萄胎囊泡，没有活动性出血或羊水引流。胎心率正常。全血细胞计数显示中性粒细胞增多为 90.8%，总白细胞计数 (WBC) 为 12.37，绝对中性粒细胞计数为 11.24。C 反应蛋白升高为 92。超声显示一个活胎，形态正常，胎位不正，估计胎儿体重为 782 克。胎盘位于后位和低位。胎心率为168。未观察到完全性葡萄胎。
入院后，患者发热，体温 38.5 °C，心动过速 140，血压 105/78 mmHg。采集血液、高位阴道拭子 (HVS) 和尿液样本进行培养。进行羊膜穿刺术以排除可存活妊娠的羊膜内感染。根据部门政策，开始使用头孢曲松、克拉霉素和甲硝唑进行抗生素治疗，以及倍他米松、宫缩抑制剂、静脉输液和硫酸镁，同时每 6 小时使用一次扑热息痛。通知新生儿科团队，并每 4 小时监测一次生命体征。
尽管采取了干预措施，她的生命体征仍未改善，6 小时后，她的体温为 40.2 °C，心动过速为 134，呼吸急促为 22，血压为 101/51 mmHg。胎儿听诊显示心动过速超过 160。鉴于产妇状况恶化、前置胎盘和臀位，决定进行紧急子宫切开术。
一名体重 770 g、APGAR 评分为 1154106 的活产男婴，全臀位分娩。需要复苏并进行插管，婴儿被送入新生儿重症监护室。胎盘有多个囊泡（图 4）。没有手术并发症，估计失血量为 600 ml。
图 4
产后胎盘整体外观，边缘有囊泡
术后恢复情况良好。血液和 HVS 培养物培养出对氨苄西林敏感的无乳链球菌。尿液培养以及羊水显微镜检查、培养和敏感性均正常。患者在产后第 3 天出院。患者失访，因此未监测 β 人绒毛膜促性腺激素水平。新生儿在出生第 4 天被转移到另一家医院，几天后因呼吸系统并发症去世。
胎盘组织病理学显示符合急性绒毛膜羊膜炎和周围葡萄胎妊娠的特征（图5）。术后期间一切顺利。
图 5
第一张幻灯片中的箭头显示绒毛积水，证实为葡萄胎。第二张幻灯片中的黑色箭头显示低倍视野下羊膜下的多个中性粒细胞，而第三张幻灯片中的黑色箭头显示高倍视野下羊膜下的中性粒细胞
讨论
完全性葡萄胎与胎儿共存 (CHCF) 是一种罕见的疾病。先前的文献描述了 CHCF 和部分性葡萄胎与正常胎儿共存的情况。在葡萄胎与正常胎儿共存的情况下，存在两种病理生理机制。在部分性葡萄胎中，正常卵子由一个分裂的精子受精，或由两个精子受精，形成三倍体或四倍体细胞。在完全性葡萄胎中，去核卵子由两个精子受精，或由一个分裂的精子受精，在大多数情况下形成二倍体细胞 [5]。完全性葡萄胎没有胎儿部分。完全性葡萄胎的基因组成来自父亲。与正常胎儿共存的完全性葡萄胎是由异卵受精引起的，即正常卵子由正常精子受精，形成正常胎儿。第二个卵子被摘除细胞核，并与分裂的单个精子或两个精子受精 [6]。Vimercatiet 等人报告了两例 CHCF 病例，其中一例核型为 46 XY，另一例为 46 XX，诊断是通过侵入性中期妊娠检测进行的。Hemida 等人对 12 名患有葡萄胎但胎儿正常的人进行了一系列病例研究；12 名患者中 6 名是 CHCF，10 名中 4 名是与正常胎儿共存的部分性葡萄胎，另外两名患者未进行核型分析 [4]。12 次妊娠中只有 2 个胎儿存活。
诊断通过超声进行，并通过胎盘组织学或羊膜穿刺术分析现有胎儿的核型来确认 [7]。这种罕见疾病的治疗方法是根据具体情况确定的。CHCF 常见症状包括出血、先兆子痫、甲状腺机能亢进、早产、自然流产和胎儿结局不良。出血是一种常见症状，59% 的 CHCF 病例会出现出血症状 [8]。与其他葡萄胎相比，CHCF 中持续性妊娠滋养细胞肿瘤也更常见。文献显示，完全性葡萄胎的恶性转化风险为 20%，而部分性葡萄胎的恶性转化风险为 1.5% [9]。对于 CHCF

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