剖宫产术后并发妊娠期高血压疾病卵巢动脉瘤自发性破裂1例并文献复习
抽象的
围产期动脉瘤自发性破裂被认为是妊娠和分娩引起的生理变化的严重并发症。卵巢动脉瘤破裂罕见，并导致快速腹膜后出血。本文报道一例剖宫产后并发妊娠期产后高血压疾病并发卵巢动脉瘤自发性破裂导致腹膜后腔大量出血的病例，并回顾了先前的文献。
一名 41 岁的日本女性，因出血性休克伴有腹部和右侧疼痛，剖宫产后四天转诊至本院。增强计算机断层扫描显示腹膜后大面积血肿。血管造影显示右侧卵巢动脉瘤破裂，与扩张的子宫动脉吻合。患者成功接受经导管动脉栓塞治疗。栓塞后 3 天，患者被诊断为妊娠期产后高血压疾病。
卵巢动脉瘤破裂可能发生在围产期，尽管产科医生对此了解甚少。多产和妊娠期高血压疾病可能是卵巢动脉瘤破裂的危险因素。早期诊断和治疗（例如在紧急剖腹手术前进行经导管动脉栓塞术）对于治疗这种致命疾病至关重要。
背景
围产期动脉瘤（如颅内动脉、主动脉、脾动脉、肾动脉和卵巢动脉瘤 (OAA)）的自发性破裂被认为是与妊娠和分娩引起的生理变化相关的严重并发症 [1]。如果孕妇患有此类动脉瘤，最佳分娩方式目前也存在争议。产科医生对 OAA 的形成和破裂尚未得到广泛了解。在 1963 年至 2022 年的文献中仅报道了 23 例，因此产科医生可能没有对该疾病给予足够的重视 [2,3,4,5,6,7,8,9,10,11,12,13,14,15,16,17,18,19,20,21,22,23]。所有病例均为多产妇，其形成和破裂机制与妊娠期血流动力学和激素变化有关。OAA破裂最初表现为腹痛，无生殖器出血。由于产后腹痛普遍存在，因此很难将破裂征兆与剖宫产 (CS) 的一般后痛区分开来。OAA破裂是一种致命疾病，会导致快速的腹膜后出血。腹痛呈进行性发展，患者生命体征进展为休克状态。OAA破裂的治疗方法是开腹手术或经导管动脉栓塞术 (TAE)，在最近的报告中，这种方法更受青睐。本文报告了一例并发妊娠期产后高血压疾病 (HDP) 的患者，该患者在接受 CS 后发生 OAA 自发破裂，并通过 TAE 成功治疗。此外，还回顾了涉及相关病例的已发表病例报告，以提高对此类疾病的临床认识。
病例介绍
一名 41 岁的日本女性，孕 2 次，产 1 次，因曾在产科综合门诊进行过剖宫产而通过择期剖宫产生下了一名健康的女婴，体重 2902 克。没有手术并发症，失血 414 克。她有两次肌瘤切除术病史，2 年前剖宫产，第一次分娩时患过产后妊娠高血压疾病。她在怀孕期间没有妊娠高血压病史。剖宫产后 4 天，出现剧烈腹痛和右侧腰痛。她的血红蛋白水平为 8.8 g/dL，血压为 67/40 mmHg，脉率为 104 bpm。她被转至另一家医院进行进一步检查和治疗。输入了两单位红细胞 (RBC) 和新鲜冷冻血浆 (FFP)。腹部和盆腔增强计算机断层扫描 (CT) 证实右肾周围有一个大的腹膜后血肿，大小为 18 × 13 × 11 cm（图 1A）。造影剂渗入腹膜后（图 1B）。三维 CT 显示右侧卵巢和子宫动脉瘤（图 2）。这家医院没有重症监护病房，无法进行剖腹手术；因此，大量输血是唯一可用的治疗选择。患者被转诊至我们的急诊科进行 TAE。转诊期间共注射了 8 单位 RBC 和 10 单位 FFP。
图 1
腹部和骨盆的增强计算机断层扫描图像。A右肾周围有 18 × 13 × 11 cm 的大面积血肿。B右侧卵巢动脉扩张（箭头）
图 2
三维计算机断层扫描图像。三维计算机断层扫描显示右侧卵巢动脉（横向箭头）和子宫动脉（垂直箭头）的动脉瘤
入院时脉率 108 次/分，血压 87/46 毫米汞柱。体格检查发现肌肉紧张疼痛和下腹部隆起。她的血红蛋白水平为 8.5 克/分升，血小板计数为 1.87×106/μL，国际标准化比值为 1.01，纤维蛋白原为 181 毫克/分升。介入放射学团队就卵巢和子宫动脉栓塞术进行了会诊。
立即开始血管造影。术中患者血压降至 70 mmHg，脉搏消失。患者立即插管。气管插管后患者生命体征稳定，安全恢复血管造影。血管造影可见右卵巢动脉造影剂漏出血管外，假性动脉瘤，外周子宫动脉吻合口扩张（图 3A、B）。采用正丁基-2-氰基丙烯酸酯对右卵巢动脉进行选择性栓塞。尽管子宫动脉没有外渗，但仍使用明胶海绵颗粒进行栓塞，以防止右卵巢动脉通过侧支血流再次出血。完成 TAE 后，输注 16 单位 RBC 和 22 单位 FFP（包括在之前的医院）。
图 3
血管造影。造影剂从右卵巢动脉（假性动脉瘤）漏出血管外（箭头A）。与周围扩张的子宫动脉吻合（箭头B）
栓塞术后 1 天拔除患者气管插管，抗生素升级为舒巴坦/氨苄西林，监测血红蛋白和血肿大小，2 天后血红蛋白停止下降，栓塞术后 3 天收缩压升高，稳定在 160 mmHg 左右，诊断为产后 HDP，给予降压药硝苯地平治疗，栓塞术后 17 天出院，血红蛋白恢复至 12.1 g/dL。
讨论
尽管妊娠期间颅内动脉和主动脉瘤破裂的报道比较常见，但 OAA 自发性破裂尚未被广泛了解。1963 年至 2022 年间，英文文献中仅有 22 篇（23 例）关于妊娠相关 OAA 自发性破裂的报道（表 1）[2,3,4,5,6,7,8,9,10,11,12,13,14,15,16,17,18,19,20,21,22,23]。患者年龄为 23 至 41 岁（中位数 35 岁）。在有产科史的患者中，所有患者均为经产妇（23 例），包括 7 名大产妇（29.2%），大产妇的定义为生育五次或五次以上的母亲。有 20 例阴道分娩（83.3%）和 4 例 CS 病例（16.7%）。CS 发生率与世界范围内的 CS 发生率（21.1%，来自 154 个国家[24]）并无显著差异；因此，很难判断对于已知 OAA 的孕妇，阴道分娩还是 CS 是否是最佳分娩方式。11 例动脉瘤发生在左侧，13 例发生在右侧。破裂的侧面性没有明显差异。24 例中 20 例（83.3%）的破裂发生在产后。具体而言，19 例（95%）的破裂发生在产后 5 天内。22 例（91.7%）最常见的临床表现包括腹部和腰部疼痛，原因是腹膜后血肿形成。由于腹痛通常出现在产褥期（包括剖腹产后），因此在没有活动性生殖器出血的情况下，腹痛可能被低估。过去，OAA 破裂是通过开腹手术治疗的 [2,3,4,5,6,7,8,10,12,13,14]。然而，最近大多数病例都是通过 TAE 治疗的 [9,11,15,16,17,18,19,20,21,22,23]。TAE 是使用明胶海绵、线圈或丁基-2 氰基丙烯酸酯 (NBCA) [25] 进行的。在本例中，线圈隔离很困难，因为 OAA 前后的血管都很小且曲折。NBCA 用于防止动脉瘤再次出血。
从理论上讲，OAA 的形成和破裂机制归因于妊娠期间的血流动力学和激素变化。妊娠期间子宫血液需求增加，导致心输出量和总血容量增加，从而增加了血管壁上的机械力 [1,5]。雌激素和孕激素水平升高会影响动脉壁重塑，促进中膜纤维肌性发育不良和弹性纤维断裂 [1]。这些因素增加了动脉瘤形成的可能性。这些变化在连续妊娠中均有观察到，之前的所有病例均涉及经产妇。子宫动脉动脉瘤破裂也可能发生在围产期 [26]。我们病例中的患者出现卵巢和子宫动脉动脉瘤。子宫动脉假性动脉瘤发生在创伤性分娩或手术后，例如剖宫产或子宫肌瘤切除术 [27,28]。在本例中，子宫动脉瘤可能是剖宫产和子宫肌瘤切除术史以及妊娠期间的血流动力学和激素变化所致。OAA 破裂通常比子宫动脉瘤破裂更晚被发现，因为它会引发突然的失血性休克，而没有生殖器出血等警告信号。
此外，有报道称高血压是腹主动脉瘤破裂的危险因素 [29]。血管壁的炎症活动和内皮功能障碍是腹主动脉瘤形成和扩张的原因 [30,31]。由于内皮功能障碍和血管内炎症会引发先兆子痫 [31,32]，因此 HDP 也可能导致动脉瘤的形成和破裂。在我们的病例中，患者在分娩后出现了严重的 HDP，这表明可能存在预先存在的血管内皮功能障碍，并可能导致卵巢和子宫动脉的动脉瘤形成及其破裂。
本病例显示腹膜后血肿可通过增强CT诊断，血管造影可明确血肿部位，造影时需气管插管稳定患者生命体征，对于血流动力学不稳定的患者，栓塞过程中需严密监测生命体征及实验室指标，并做好紧急开腹手术准备。
结论
产后，OAA 破裂并伴有大量腹膜后出血，这种情况可能没有典型症状，尽管这种情况很少见，产科医生对此也了解甚少。主要症状是围产期腰痛和突然出血性休克，但无生殖器出血。多产和 HDP 可能是 OAA 破裂的危险因素。早期诊断和治疗（如 TAE 以准备紧急剖腹手术）对于治疗这种致命疾病至关重要。
数据和材料的可用性
数据可根据要求提供。
缩写
卵巢动脉瘤
剖腹产
经导管动脉栓塞术
妊娠期高血压疾病
血细胞
新鲜冰冻血浆
计算机断层扫描
正丁基-2 氰基丙烯酸酯
参考
B

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