甲状旁腺腺瘤、甲状腺癌、甲状腺结核共存一例
抽象的
甲状旁腺腺瘤、甲状腺癌和甲状腺结核共存是一种非常罕见的现象。尽管发展中国家结核病的全球患病率很高，但原发性甲状腺结核本身非常罕见。大多数甲状腺结核是在术后组织病理学或细胞病理学中发现的。文献中曾报道甲状腺癌与结核病或甲状旁腺腺瘤共存，但在已发表的文献中尚未发现三种病理共存的病例。我们介绍的是一个罕见的病例，即同时出现甲状旁腺腺瘤、甲状腺癌和甲状腺结核。该病例报告将促使研究人员努力了解高钙血症或慢性炎症与甲状腺功能减退症存在下导致恶性肿瘤或甲状旁腺腺瘤发展之间的关系，这将为未来治疗此类患者提供视角。
一名 45 岁的伊斯兰女士，被诊断患有甲状腺功能减退症，13 年前因流产和体重快速增加而接受检查，并开始每天服用一次 25 µg 的左旋甲状腺素片剂。在过去的 2 年里，她的状况一直很好；此后，她发现右侧颈部前部出现肿胀，背部和下肢骨痛。患者接受常规检查，发现血清钙（11.4 mg/dl）和甲状旁腺激素（253 pg/ml）升高。抗甲状腺过氧化物酶 (TPO) 和抗甲状腺球蛋白 (Tg) 水平正常。超声检查显示甲状腺双叶均有多个结节，左下甲状旁腺腺瘤。患者接受了全甲状腺切除术和左下甲状旁腺切除术，最终组织病理学检查显示亚急性肉芽肿性甲状腺炎的特征以及甲状腺右叶的赫尔细胞改变。左叶还显示坏死性上皮样细胞肉芽肿，Zeihl-Neelson 染色显示存在抗酸杆菌。峡部切片显示乳头状甲状腺微癌病灶。左下甲状旁腺作为冷冻样本送检被发现为甲状旁腺腺瘤。6 个月的随访中，患者骨痛明显缓解，抗结核药物耐受性良好。
甲状旁腺腺瘤、非髓样甲状腺癌和甲状腺结核共存的情况极为罕见。手术是治疗甲状旁腺功能亢进和甲状腺癌的良性方法。甲状腺结核对目前的抗结核药物反应良好。其病因需要进一步探索；可能的假设是潜伏性结核引起的慢性炎症可能导致甲状腺癌和甲状旁腺腺瘤的发展。需要进一步研究以更好地了解潜在机制并为此类患者提供更好的治疗方案。据我们所知，尚未报告类似病例。
背景
甲状旁腺腺瘤、甲状腺癌和甲状腺结核共存是一种非常罕见的现象。尽管结核病在发展中国家的全球患病率很高，但原发性甲状腺结核本身非常罕见。大多数甲状腺结核病例是在术后组织病理学或细胞病理学中发现的。文献中早先报道过甲状腺癌与结核病或甲状旁腺腺瘤共存，但尚未发表过这三种病理同时共存的病例。一般来说，长期炎症性疾病可能为恶性转化提供适当的条件。众所周知，分枝杆菌感染会引起持续性和慢性炎症。根据研究，分枝杆菌细胞壁成分能够通过产生一氧化氮和活性氧来诱导 DNA 损伤。这种 DNA 损伤与与炎症相关的癌症的发生有关。少数研究表明，高钙血症也会导致癌症的发展。
在本病例报告中，我们介绍了一个罕见的甲状旁腺腺瘤、甲状腺癌和甲状腺结核同时发生的病例。该病例研究将鼓励研究人员研究慢性炎症或高钙血症与癌症或甲状旁腺腺瘤发展之间的关系，因为它将为未来如何治疗这些患者提供见解。
病例介绍
一名 45 岁的伊斯兰女士 13 年前因流产和体重快速增加而被诊断出患有甲状腺功能减退症，为此她开始每天服用一次 25 µg 左旋甲状腺素片剂。两年前，她身体状况良好，但突然发现右侧颈部前部出现肿胀，下背部和下肢疼痛。她没有出现体重快速增加、相关疼痛、发烧、甲状腺功能减退/亢进、压迫症状、转移症状和身体其他部位肿胀的病史。她没有出现腹痛、肌肉无力和情绪改变的病史。
查体：患者为一名体型中等的女性，体质指数 (BMI) 为 28 kg/m2，生命体征稳定，无苍白，无全身淋巴结肿大，无足部水肿。颈部查体显示甲状腺双叶弥漫性肿大（右 > 左），甲状腺右叶有边界清晰、可移动、坚实、无压痛的 4 cm × 3 cm 肿块，颈部左侧有另一个约 1 cm × 1 cm 的肿块；两个肿块均随吞咽而向上移动，而舌头没有伸出（图 1a）。患者有胸骨后延伸、气管偏斜和颈部淋巴结肿大。呼吸、腹部和心血管系统均在正常范围内。9 年前，患者因胆结石和阴道出血接受了胆囊切除术和子宫切除术，但未进行组织病理学检查。她目前饮食均衡，排便习惯正常，家族中没有类似疾病史。
图 1
显示 45 岁女性。A 术前临床表现。B 左下甲状旁腺腺瘤标本。C 全甲状腺切除术标本。D 术后第 2 天临床表现
常规检查发现患者血清钙（11.4 mg/dl）和甲状旁腺激素（253 pg/ml）水平升高。其他常规血液检查均为正常值，如表1所示。
进一步影像学检查后，超声显示甲状腺右叶有一个边界清晰的高回声病变（宽大于高），周围有晕圈，尺寸为 25 毫米 × 18 毫米，内部无血管和钙化（甲状腺影像报告和数据系统；TI-RADS 3），另一个囊性病变，尺寸为 9 毫米 × 6 毫米（TI-RADS 2），峡部正常。在左叶检测到一个边界清晰的高回声病变（高大于宽），尺寸为 8 毫米 × 5 毫米，内部有微钙化（TI-RADS 4）。左叶的另一个病变边界清晰，为高回声，中央无回声区，呈彗星尾伪影（TI-RADS 2）。在甲状腺左叶下方的左颈动脉血管内侧观察到一个边界清晰的异质性病变，大小为 12 毫米×9 毫米，可能是甲状旁腺腺瘤。
超声 (USG) 引导下右侧甲状腺病变细针穿刺细胞学检查 (FNAC) 显示腺瘤性甲状腺肿的特征（Bethesda II 类，显示局部反应性结构和细胞学异形性，背景中有大量胶体）。超声引导下左侧甲状腺病变 FNAC 显​​示滤泡上皮细胞排列成簇和微滤泡，局部核增大、延长，偶尔出现核沟和膜不规则。然而，没有看到明确的乳头状碎片或细胞质内含物。由于缺乏确凿证据，最终印象为意义不明的异形性，结构和细胞学异形性（AUS A+C），Bethesda III 类。
随后，Tc99 MIBI 闪烁显像显示甲状腺左叶下极区域局部示踪剂摄取增加，并持续到延迟成像。这些发现提示为左下甲状旁腺腺瘤。
单光子发射计算机断层扫描 (SPECT-CT) 显示甲状腺双叶增大，有生理性摄取，左叶上半部有一个 18 毫米 × 11 毫米边界清晰的囊性结节，有示踪剂摄取。我们还注意到甲状腺左叶下极下方左侧气管旁有一个离散的 16 毫米 × 12 毫米软组织密度病变。这些发现提示左下甲状旁腺腺瘤。
已完成双能X射线吸收仪（DEXA）骨骼检查。腹部超声检查未发现肾结石的迹象。
患者接受经领切口全甲状腺切除术及左下甲状旁腺切除术。术中，甲状腺左叶肿大，结节约 2 cm × 2 cm，左下甲状旁腺约 1 cm × 1.5 cm（图 1b），术中冰冻切片送检，结果为甲状旁腺腺瘤。左上甲状旁腺可识别并保存。甲状腺右叶肿大，结节约 3 cm × 4 cm（图 1c）。右上甲状旁腺可识别并保存，右下甲状旁腺无法识别。术中，静脉注射 2.5 ml 吲哚菁绿 (ICG) 染料；通过间谍相机可以清楚地显示左右上甲状旁腺。术后喉镜检查显示双侧声带可活动。术后完整甲状旁腺激素 (iPTH) 从 253 降至 10.7 pg/ml (99.7%)，术后钙为 9.7 mg/dl（表 1）。
患者术后第 3 天出院，情况稳定，口服钙和维生素 D 补充剂。
最终组织病理学检查显示存在由主细胞和嗜酸性细胞组成的甲状旁腺腺瘤（图 2A、B）。甲状腺右叶显示亚急性肉芽肿性甲状腺炎以及 Hürthle 细胞发育。左叶还显示坏死性上皮样细胞肉芽肿，Zeihl-Neelson 染色显示存在抗酸杆菌（图 2C、D）。峡部发现一个 5 毫米结节，在显微镜下显示微乳头状甲状腺癌的特征（图 2E）。
图 2
100×显示A甲状旁腺腺瘤，400×显示B甲状旁腺腺瘤，10×显示C坏死性肉芽肿，200×显示D坏死性肉芽肿，200×显示上乳头状癌，400×显示F乳头状癌
经过6个月的随访，患者恢复良好，腰部和四肢疼痛明显减轻。她正在服用抗结核药物，并且耐受性良好。
讨论
结核病是全球公共卫生的一大威胁。根据世界卫生组织 (WHO) 2020 年结核病 (TB) 统计数据，全球约有 1000 万人被诊断出患有结核病 (TB)。超过 95% 的病例和死亡病例发生在发展中国家。据估计，印度约有 40% 的人口感染了结核杆菌；这些人中绝大多数患有潜伏性结核病，而不是活动性结核病。结核病 (TB) 可分为肺结核和肺外结核。肺外结核占所有结核病病例的 20%，发生在多种器官中 [1]。
原发性甲状腺结核很少见，在经组织学诊断的甲状腺标本中发病率为 0.1–0.4% [2]。由于缺乏特异性的体征和症状，甲状腺结核在临床上很难诊断。它可能表现为孤立结节、弥漫性病变、多结节性甲状腺肿，甚至表现为脓肿或慢性流出性窦道。影像学技术对诊断的作用不大 [3]。
大多数甲状腺结核病例的诊断仅基于术后组织病理学检查。
Khanet al. 的四例甲状腺结核病例系列研究显示，三例诊断为病理意外，其中一例为

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