一名 13 岁女孩因感染西班牙伯氏疏螺旋体而出现全血细胞减少症：病例报告和文献综述
抽象的
患儿因不明原因发热入院的情况并不罕见。当全血细胞计数显示全血细胞减少时，诊断过程可能是一个真正的挑战。
一名 13 岁阿拉伯-柏柏尔血统女孩在摩洛哥西北部度假后出现腹痛和发烧。全血细胞计数显示全血细胞减少，血涂片检查结果显示螺旋体。通过对 16S 核糖体核糖核酸基因进行测序，确定了西班牙伯氏疏螺旋体。我们的患者接受了四环素治疗，在治疗期间，我们看到了完全的临床和血液学恢复。
西班牙伯氏疏螺旋体是蜱传回归热的已知病因，通过软蜱叮咬传播给人类。尽管已记录了蜱传回归热与血小板减少症之间的联系，但只有少数蜱传回归热病例报告表现为全血细胞减少症。据我们所知，之前没有关于西班牙伯氏疏螺旋体表现为全血细胞减少症的报告。
背景
气候变化增加了移民的涌入，越来越多的洲际旅行者将导致西欧相对未知的寄生虫病的患病率上升。因此，患不明原因发热性疾病的儿童入院并不罕见。对病理的不熟悉使得诊断过程成为一个真正的挑战，尤其是当一种罕见疾病的表现不寻常时，就像我们在这里介绍的那样。
病例介绍
一名 13 岁阿拉伯-柏柏尔血统女孩（摩洛哥）因腹部绞痛和左右髂窝疼痛 3 天、伴有呕吐和高烧而到我们急诊室就诊。一周前，她刚从摩洛哥西北部进行了为期 2 个月的旅行返回。在摩洛哥逗留期间，她住在一位家庭成员家中。她没有接触过动物，没有蜱虫叮咬史，也没有去过任何公园或森林。她在地中海和淡水游泳池游泳，但从未在天然淡水资源中游泳。她在逗留期间没有生病，也没有出现皮疹。返回比利时后，第二天她出现下腹部疼痛、腹泻、呕吐和高烧。4 天后，她到我们医院的急诊室就诊。
她的病史显示，去年她曾患过右侧贝尔氏麻痹症，磁共振成像 (MRI) 扫描显示她患有面部神经炎，伯氏疏螺旋体血清学检测结果为阴性。她曾反复发作唇疱疹。
就诊时体检显示，女孩病情较轻，心血管和呼吸系统指标稳定，无发烧。下唇有唇疱疹病变。心脏和肺部听诊正常。腹部检查显示肠鸣音正常，触诊有弥漫性疼痛，最明显的是左右窝。初始全血细胞计数显示轻度 Coombs 阴性正细胞性贫血，血红蛋白 10.4 g/dL（正常 12.1-14.6 g/dL），网织红细胞 5.8/1000 红细胞 (RBC)（正常 8-22/1000 RBC），白细胞 4.7 × 10E9/L（正常 4.5-10.7 × 10E9/L），轻度中性粒细胞减少和轻度单核细胞增多，血小板 55 × 10E9/L（正常 188-429 × 10E9/L），C 反应蛋白 210 mg/L（正常 ≤ 5 mg/L）。无溶血征象，乳酸脱氢酶和胆红素正常。腹部超声扫描正常，但阑尾未见异常。尿液检查和胸部X光检查未发现感染迹象。由于不能排除阑尾炎，立即进行了阑尾切除术；但阑尾在观察时未发炎。第二天，全血细胞计数显示更明显的全血细胞减少（见图1），血涂片检查结果显示一些螺旋体。因此，鉴别诊断缩小到钩端螺旋体病和疏螺旋体病（见图2），鉴于螺旋体的微观和形态特征，后者可能性更大。钩端螺旋体免疫球蛋白M和G（IgM和IgG）和伯氏疏螺旋体血清学检测结果为阴性，埃立克体病、无形体病、巴贝斯虫病、落基山斑疹热和其他寄生虫感染也是如此。怀疑为蜱传回归热，并开始用四环素（静脉注射，20-40 mg/kg/天，分四次注射）治疗。血液和尿液培养未发现生长。对 1500 bp 的 16S 核糖体核糖核酸 (rRNA) 基因进行测序，其中 872 bp 可分析[在遗传分析仪 ABI 3730XL（Applied Biosystems，Invitrogen Life Technologies，美国加利福尼亚州卡尔斯巴德）上使用 BigDye Terminator 试剂盒（Applied Biosystems）使用自制方法]，证实了我们的诊断。对一致序列进行基本局部比对搜索工具 (BLAST) 分析，显示与代表西班牙伯氏疏螺旋体 16s 核糖体 RNA 基因序列的前 13 个命题 100% 相同。与下一个伯氏疏螺旋体物种最接近的匹配是几种伯氏疏螺旋体菌株，其同一性达到 99%。核苷酸序列已提交至 GenBank，并获得了登录号 KY285287。我们的患者接受了头孢曲松（2 g/天，1 次剂量，连续 3 天）和强力霉素（2 mg/kg/天，1 次剂量，连续 14 天）联合治疗，在此期间，我们看到患者临床和血液学状况完全恢复。
图 1
诊断时的血细胞计数和治疗反应。左 y 轴：血栓细胞。右 y 轴：白细胞计数、血红蛋白和网织红细胞。X 轴：天数
图 2
血液涂片检测结果显示螺旋体呈不规则、宽大、开放的卷曲状，提示感染了伯氏疏螺旋体
讨论
螺旋体是一种革兰氏阴性细菌，具有双层膜和螺旋状结构。螺旋体有鞭毛，因此在移动时可以旋转。它们分为三个科（钩端螺旋体科、短螺旋体科和螺旋体科），是人类多种疾病的罪魁祸首，例如钩端螺旋体病、莱姆病、回归热、梅毒和肠道螺旋体病。蜱传回归热 (TBRF) 是由伯氏疏螺旋体属的螺旋体引起的感染，通过软蜱（Ornithodorosspecies）叮咬传播给人类。它是由全球至少 16 种不同的伯氏疏螺旋体引起的 [1,2]。伯氏疏螺旋体属是革兰氏阴性螺旋状细菌，通常宽度为 0.2 至 0.5 μm，长度为 5 至 20 μm。它们很难培养，但用暗视野和光学显微镜可以看见。它们具有螺旋体的特征 [3]。与回归热相关的每种伯氏疏螺旋体似乎都与其蜱虫媒介有关 [2]。
结核性疏螺旋体病的首发症状通常在蜱叮咬后 4 至 14 天内出现，表现为急性高烧、头痛、关节痛、肌痛、颈部僵硬和腹部不适 [4]。未经治疗的病死率为 2-5%。严重程度取决于伯氏疏螺旋体种类、接种密度和潜在疾病。儿童和女性的病程似乎更为严重 [5]。初次发作通常持续 3 天

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