一例 4 岁儿童夜间睡眠期间因支气管黏液栓堵塞而于清晨发生自发性气管破裂的病例报告
抽象的
咳嗽是清除气道粘液和液体分泌物最有效的机制，睡眠可以抑制咳嗽反射。自发性气管破裂被认为是由于气管内压力升高对闭合声门造成的，例如剧烈咳嗽。这是第一例报告的气管破裂病例，该病例在夜间睡眠期间支气管粘液栓形成后，由于咳嗽反射无效，在早晨醒来时出现。
一名原本健康的 4 岁白人儿童在早晨出现呼吸困难、胸痛和颈部弥漫性肿胀。他的病史仅在夜间休息前出现过不严重的咳嗽发作；孩子的父母否认近期有任何发烧、体重减轻、疼痛、创伤、支气管哮喘和接触过病人。胸部 X 光检查和计算机断层扫描显示纵隔气肿、左肺下叶阻塞性肺不张以及紧急支气管镜检查确认的气管小裂伤。在内窥镜下去除粘液栓和分泌物后，孩子的肺部气体交换和呼吸频率得到改善，因此我们的患者接受了保守治疗。
本报告展示了一种罕见的肺阻塞性肺不张表现，该表现是由气管破裂引起的粘液栓塞引起。本报告还强调了咳嗽反射的重要性，它是保护气道免受吸入物和累积分泌物潜在损害影响的几种防御机制之一。
背景
气管破裂 (TR) 是一种罕见且可能危及成人和儿童生命的损伤 [1,2]。在成人中，气管破裂通常由气管插管、颈部或胸部创伤引起，但据报道，自发性气管裂伤与长期使用类固醇、急性支气管炎、外部放射治疗和获得性气管软化症有关 [1,2]。在儿童中，自发性 TR 极为罕见，仅有少数已发表的病例 [1]。据我们所知，这是第一例因夜间睡眠期间形成粘液栓而导致肺阻塞性肺不张并表现为晨起自发性 TR 的报告。
病例介绍
一名 4 岁白人男孩被其父母带到我院急诊室，主诉弥漫性颈部肿胀和胸痛。他的病史仅在夜间休息前出现过不严重的咳嗽发作；孩子的父母否认近期发烧、体重减轻、疼痛、创伤、支气管哮喘和接触过病人。检查发现呼吸急促、浅呼​​吸、呼吸音减弱（尤其是左后野），颈部两侧可触及皮下肺气肿并伴有摩擦音。孩子呼吸困难但没有发绀，而血氧饱和度逐渐下降。胸部 X 光检查 (CXR) 显示颈部皮下肺气肿、纵隔气肿征象、右肺过度充气以及心脏后方左肺下叶三角形肺不张（图 1）。胸部 CT 扫描证实并更好地描述了 CXR 结果（图 2a、b），显示存在心包气肿、气管漏出和气胸，咽后和食管旁间隙有空气（图 2b-d），下气管右后外侧壁有一个 8 毫米的纵向裂伤（图 2e），位于隆突上方 19 毫米，左肺下叶几乎完全阻塞性肺不张，未检测到异物（图 2f、g）。气体收集被认为源自气管膜撕裂。由于症状恶化，该儿童被插管，给予静脉输液和血管加压药以控制低血压，并被转移到另一家机构的儿科重症监护室。他接受了紧急支气管镜检查，证实了气管损伤，并发现大量粘稠分泌物，左肺下叶支气管腔被大粘液栓阻塞。抽吸液体并取出粘液栓后不久，孩子的肺部气体交换和呼吸频率改善，左肺扩张增加。没有潜在的支气管内病变或感染。该孩子接受保守治疗，包括 5 天的插管和静脉注射皮质类固醇、广谱抗生素和吸入支气管扩张剂。每日体格检查和 CXR 检查显示皮下肺气肿和气体积聚迅速吸收，肺不张逐渐消退（图 3）。入院 35 天后，孩子从儿科医院出院，计划在该机构进行随访。
图 1
胸部X光检查显示颈部弥漫性皮下气肿沿左侧胸壁延伸。纵隔气肿也很明显：两侧上纵隔内和左侧椎旁间隙内有气体。左下叶肺不张导致左肺体积减少，伴有左膈顶升高
图 2
胸部计算机断层扫描显示皮下软组织气肿和气体通过颈部和纵隔间隙夹层（a、b）。还观察到少量气胸（b-d）、上胸椎硬膜外腔内的气漏（c）和心包积气（d）。可检测到气管右后外侧壁的薄裂伤（e，箭头）。轴向和冠状图显示左肺下叶体积减小且无空气支气管造影（f、g）
图 3
入院后 12 天（a）和 5 周（b）分别进行的胸部 X 光检查显示气体收集迅速完全吸收，左肺扩张改善，心后肺不张逐渐消退，空气支气管征再次出现（b）
讨论
自发性 TR 在儿科人群中是一种罕见现象，但尽管罕见，它仍是儿童中需要注意的一种重要疾病，因为及时适当的治疗可以挽救生命 [1,2]。自发性 TR 据信是由于气管内压力升高对抗闭合的声门（例如剧烈咳嗽时）所致，尤其好发于气管下 1/3 和环甲膜 [1,2]。裂伤通常在气管后膜壁纵向延伸，或涉及膜壁和软骨环之间的连接处 [2]。根据这些考虑，我们病例中的裂伤位于气管后膜部右下 1/3，尽管孩子的父母没有报告严重咳嗽发作。咳嗽是清除呼吸道粘液和液体分泌物最有效的机制。传导气道中的黏液总量取决于黏液的分泌率以及上皮细胞重吸收、蒸发、纤毛运动和咳嗽运输对黏液的清除率 [3]。咳嗽微弱时，支气管分泌物会积聚到阻碍气流和发生黏液堵塞的程度，如果无法清除，情况会很严重，就像我们的病例一样。[4]。咳嗽反射的强度受刺激部位和中枢神经状态的影响 [5]。喉部和气管刺激会引起剧烈的呼吸反应，而支气管、细支气管和肺泡的刺激则决定了很少或没有有效的咳嗽反射 [4,5]。对麻醉人类的研究表明，咳嗽反射受到抑制 [4–6]。与此相符，英文文献中描述了一些成人病例，他们在全身麻醉期间和之后由于咳嗽反射弱而发生突然肺塌陷或节段性肺不张，伴或不伴有因粘液栓形成引起的纵隔气肿 [7–9]。同样，睡眠也会抑制咳嗽反射，尤其是在快速眼动 (REM) 睡眠期间，一些研究表明，刺激性刺激只有在首先引起唤醒时才会引起咳嗽，但这种作用的生物学机制尚不清楚 [4,5]。据我们所知，尚未见因夜间睡眠期间粘液栓形成导致肺不张并表现为 TR 的描述。在我们的病例中，孩子的父母没有注意到孩子夜间睡眠时咳嗽，也没有抱怨咳嗽，入院时他们讲述说孩子睡得很好。然而，我们的小病人在夜间休息前出现了几次微弱的咳嗽，可能提示有潜在的未知的刺激性原因导致支气管黏液分泌过多。我们推测，在夜间，外周气道分泌物的聚集以及睡眠状态可能导致咳嗽反射不灵，所以孩子一直睡眠不间断，可能没有躁动和卧位变化。因此分泌物在主流支气管中停滞并积聚，形成了黏液栓。黏液栓和被抑制的咳嗽反射起到了协同作用，加重了支气管腔阻塞的程度，导致左肺下叶肺不张。孩子醒来后，咳嗽反射导致几次有效的、引起咳嗽的阵发性发作，孩子的父母没有注意到，这导致在压迫性

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